引用本文： 邵军, 王志鑫, 李衍飞, 阳丹才让, 任利, 侯立朝, 周瀛, 王海久, 王虎, 樊海宁. 1975 年—2015 年我国骨包虫病诊治状况的文献复习. 华西医学, 2018, 33(9): 1138-1141. doi: 10.7507/1002-0179.201611044 复制
包虫病又称棘球蚴病，是一种常见的严重危害人体健康的人畜共患寄生虫病，在我国主要分布于西部、中部、东部及东北部十余省区，危害十分广泛。人感染棘球蚴后，其幼虫可寄生于全身多个脏器，以寄生在肝脏、肺部为主，占 90% 左右；也可以寄生于其他脏器如脑、心脏、眼眶、骨髓腔、肾脏等，占 10% 左右[1-3]。骨包虫病的发病率较低，仅占包虫病的 0.5%～4%[4]，与肝脏、腹腔包虫病比较，骨包虫病的生物学行为更为复杂，临床症状不典型，易误诊为肿瘤、结核、骨囊肿以及其他类疾病，致残率较高，严重威胁患者的健康和生存质量[5]。本文通过回顾 2000 年 1 月—2015 年 12 月发表的关于骨包虫病的文献，进行系统性整理并分析我国骨包虫病的诊治现状，以期为骨包虫病诊治提供参考和指导。现报告如下。
1 资料与方法
1.1 纳入与排除标准
1.1.1 纳入标准
① 研究对象：病例明确诊断为骨包虫病，诊断应结合以下标准：A. 患者有明确的牧区居住史。B. X 线检查呈多囊性骨质破坏、死骨、膨大、包囊状（圆形）钙化，椎体表现为椎间隙狭窄，椎旁可见清晰的球形软组织阴影而无骨膜反应[6-8]；CT、MRI 检查显示囊性病变，或者显示母囊内有多个子囊以及囊壁弧形钙化的情况。MRI 上骨包虫囊为巨型多囊，母囊为高信号表现，子囊较母囊信号更高，呈非常典型的多囊性结构，MRI 表现与常见的肿瘤及瘤样病损有着很明显的差别，最主要的区别是无软组织包块[9-11]。C. 骨包虫病的临床表现应依据寄生部位、囊肿大小以及有无并发症等加以参考。D. 血清学检查包括皮内试验（Casoni 试验）、间接血凝试验、对流免疫电泳法以及酶联免疫吸附试验等，阳性结果有助于诊断，其中以酶联免疫吸附试验最为常用，具有较高的敏感性和特异性[12]。② 文献类型：病例及经验分享、个案报告等。
1.1.2 排除标准
① 无关文献、综述性文献；② 缺乏重要临床数据的文献；③ 对于同一单位多次发表的病例报告，去除重复报告的病例；④ 同一单位同时期报告以最多例数的文献为准，例数相同则以近期发表的文献为准。
1.2 检索策略
分别以“echinococcosis”“包虫病”“棘球蚴”“骨包虫病”“骨棘球蚴”为关键词，在中国知网和万方数据库中检索出 2000 年 1 月—2015 年 12 月中国学者公开发表的相关文献。
1.3 收集文献内容
文献收集内容包括：文献来源单位、文献名、文献中收集病例时间及时间区间、性别、年龄、病程、临床表现、诊断、治疗、结局，详见表 1。采用数据提取表提取文献数据。
表1
文献收集内容及相关分类
1.4 统计学方法
利用 Excel 软件建立数据库进行统计与分析，计数资料以频数和百分比表示。
2 结果
2.1 文献检索结果
最终得到有效统计文献 21 篇[6, 12-31]。其中中文 21 篇，英文 0 篇。
2.2 病例资料一般情况
2000 年 1 月—2015 年 12 月国内 18 家单位发表骨包虫病相关文献 21 篇。上述单位共报告 41 年间（1975 年—2015 年）骨包虫病 87 例，以新疆各单位报告的病例数最多（表 2）。87 例骨包虫病患者中男 52 例（59.8%），女 35 例（40.2%）；年龄 10～76 岁，平均 39 岁；病程 0.25～120 个月，平均 20 个月。对其中 67 例有效数据分析，病灶部位按比例前 4 位依次为：胸椎（25.4%）>骨盆（22.4%）>肋骨（10.4%）>髂骨（9.0%），其余详见表 3。
表2
各单位骨包虫病病例数分布情况
表3
骨包虫病发病部位分布情况
2.3 骨包虫病的诊断方法
根据文献提供详细资料统计骨包虫病的诊断方法，大体有 3 种，即影像学检查（X 线检查、B 型超声检查、CT 检查、MRI 检查）、实验室检查、病理检查。54 例（62.1%）提及影像学检查，32 例（36.8%）提及实验室检查，8 例（9.2%）提及病理检查。在影像学检查方法中，X 线检查 40 例（46.0%），B 型超声检查 7 例（8.0%），CT 检查 17 例（19.5%），MRI 检查 10 例（11.5%）；其中 2 种以上影像学检查中，X 线+CT 检查 14 例（16.1%），X 线+MRI 检查 6 例（6.9%）。
2.4 临床症状
由于骨包虫病潜伏期较长，早期可无自觉症状，患者多因疼痛就诊，症状出现后一般骨骼已受到很大的破坏。统计各医院骨包虫病的主要临床症状包括：病灶局部胀痛 48 例（55.2%），病理性骨折 32 例（36.8%），头疼 31 例（35.6%），下肢无力 12 例（13.8%），大小便障碍 12 例（13.8%），肋弓以下感觉障碍 11 例（12.6%），下肢放射痛 9 例（10.3%），无痛性肿块 9 例（10.3%）；其他一些症状包括：双眼视力下降 7 例（8.0%），腰痛 5 例（5.7%），背痛 4 例（4.6%），下肢运动障碍 3 例（3.4%），截瘫 3 例（3.4%），右髋关节疼痛 2 例（2.3%），脊柱后凸 2 例（2.3%）。
2.5 治疗与结局
骨包虫病以手术治疗为主，辅以联合化学药物治疗。接受根治性手术 71 例（81.6%），姑息性手术 16 例（18.4%）；联合用药 9 例，占 10.0%。有结局资料者 44 例，其中治愈 18 例（40.9%），复发 26 例（59.1%）；再次手术 10 例（22.7%），死亡 2 例（4.5%）。
3 讨论
骨包虫病是棘球绦虫寄生于骨组织的一种危害极大的疾病。与软组织包虫的生长方式不同，骨包虫病好发于血运丰富的松质骨或长管骨的干骺端[7]。细粒棘球蚴由六钩蚴发育而来并寄生于骨组织内形成多个小囊，内囊破裂囊液外溢导致骨质破坏。包虫囊生长缓慢且逐渐膨胀，导致骨质萎缩变薄。骨包虫无纤维包膜有外生性的特点，因而会向阻力小的方向扩展、蔓延，首先沿着哈弗管、骨髓腔向骺板、关节软骨方向生长，若穿破骨皮质或关节软骨可并发病理性骨折或脱位，还可在周围软组织形成继发性包虫囊肿。骨包虫病临床罕见，易与其他疾病混淆，诊断上相对比较困难。在国内报道的几十例病例中，误诊率也非常高[30-31]。
通过分析我们得出，骨包虫病目前主要流行于我国各地畜牧区，以新疆、内蒙古、青海、甘肃等省份为主要分布区，其他省份也有散在分布。骨包虫病的诊断目前主要依据影像学检查，其次是实验室检查和病理检查。影像学检查以 X 线检查和 CT 检查为主要检查方法，其次是 MRI 检查和 B 型超声。目前包虫抗原皮内试验假阳性、假阴性率均较高，对流免疫电泳、间接血凝与酶联免疫吸附试验在各个医院并没有广泛开展。缺乏现代化的诊断手段是误诊率较高的一个重要因素，因而有很多病例的最终诊断是依靠术后的病理诊断[25]。因此在骨包虫病的诊断上应结合影像学检查、实验室检查结果及患者流行病学资料，综合考虑对骨包虫病的术前正确诊断应该不太困难，从而避免误诊、漏诊、延误患者病情而使其失去最佳治疗机会。
骨包虫病治疗目前以手术切除为主，辅以抗包虫药物治疗。这与资料的分析数据结果基本吻合，无论根治性或姑息性手术都是骨包虫病治疗的最重要手段之一。药物治疗方面，联合用药的比例相对较小，目前阿苯达唑是抗包虫病的首选药物之一，术前、术后应用阿苯达唑以杀死包虫头节可以防止术中播种及术后复发[26]。应用阿苯达唑片治疗包虫病平均治愈率只有 30%，出现这种情况可能与药物难以进入骨包虫囊内，囊内药物浓度极低等因素有关。目前研究发现阿苯达唑脂质体对沙鼠骨包虫没有确切疗效，而其他药物如肝药酶抑制剂、吡喹酮和中药骆驼蓬子有一定的抗包虫作用[12, 27-28]。另外研究结果显示在子午沙鼠骨细粒棘球蚴病动物模型中采用放射治疗试验，放射线能杀死头节，不同放射剂量下头节死亡率随剂量的增加而增加，表明对骨包虫病有一定作用[32]。高剂量 6 MV X 线通过引发细胞凋亡对棘球蚴具有杀伤作用，且这种作用与照射剂量存在量效关系，作为包虫病治疗的新方法，具有探索价值[33-34]。
综上所述，骨包虫病目前在临床诊断相对比较困难，这可能由于骨包虫病少见、诊疗条件有限和医务工作者的经验等诸多因素影响所致。对骨包虫病的诊断应综合患者的病史、影像学（X 线、B 型超声、CT、MRI）检查和多项血清学检查等多方面综合考虑，避免误诊漏诊、延误病情。目前外科手术仍是治疗骨包虫病的主要方法，但复发率仍然较高，药物应用应贯穿治疗前后，甚至持续更长时间；放射线的研究也成为骨包虫病领域关注的热点。因此未来在骨包虫病的治疗方面应积极探索新的治疗方法。
包虫病又称棘球蚴病，是一种常见的严重危害人体健康的人畜共患寄生虫病，在我国主要分布于西部、中部、东部及东北部十余省区，危害十分广泛。人感染棘球蚴后，其幼虫可寄生于全身多个脏器，以寄生在肝脏、肺部为主，占 90% 左右；也可以寄生于其他脏器如脑、心脏、眼眶、骨髓腔、肾脏等，占 10% 左右[1-3]。骨包虫病的发病率较低，仅占包虫病的 0.5%～4%[4]，与肝脏、腹腔包虫病比较，骨包虫病的生物学行为更为复杂，临床症状不典型，易误诊为肿瘤、结核、骨囊肿以及其他类疾病，致残率较高，严重威胁患者的健康和生存质量[5]。本文通过回顾 2000 年 1 月—2015 年 12 月发表的关于骨包虫病的文献，进行系统性整理并分析我国骨包虫病的诊治现状，以期为骨包虫病诊治提供参考和指导。现报告如下。
1 资料与方法
1.1 纳入与排除标准
1.1.1 纳入标准
① 研究对象：病例明确诊断为骨包虫病，诊断应结合以下标准：A. 患者有明确的牧区居住史。B. X 线检查呈多囊性骨质破坏、死骨、膨大、包囊状（圆形）钙化，椎体表现为椎间隙狭窄，椎旁可见清晰的球形软组织阴影而无骨膜反应[6-8]；CT、MRI 检查显示囊性病变，或者显示母囊内有多个子囊以及囊壁弧形钙化的情况。MRI 上骨包虫囊为巨型多囊，母囊为高信号表现，子囊较母囊信号更高，呈非常典型的多囊性结构，MRI 表现与常见的肿瘤及瘤样病损有着很明显的差别，最主要的区别是无软组织包块[9-11]。C. 骨包虫病的临床表现应依据寄生部位、囊肿大小以及有无并发症等加以参考。D. 血清学检查包括皮内试验（Casoni 试验）、间接血凝试验、对流免疫电泳法以及酶联免疫吸附试验等，阳性结果有助于诊断，其中以酶联免疫吸附试验最为常用，具有较高的敏感性和特异性[12]。② 文献类型：病例及经验分享、个案报告等。
1.1.2 排除标准
① 无关文献、综述性文献；② 缺乏重要临床数据的文献；③ 对于同一单位多次发表的病例报告，去除重复报告的病例；④ 同一单位同时期报告以最多例数的文献为准，例数相同则以近期发表的文献为准。
1.2 检索策略
分别以“echinococcosis”“包虫病”“棘球蚴”“骨包虫病”“骨棘球蚴”为关键词，在中国知网和万方数据库中检索出 2000 年 1 月—2015 年 12 月中国学者公开发表的相关文献。
1.3 收集文献内容
文献收集内容包括：文献来源单位、文献名、文献中收集病例时间及时间区间、性别、年龄、病程、临床表现、诊断、治疗、结局，详见表 1。采用数据提取表提取文献数据。
表1
文献收集内容及相关分类
1.4 统计学方法
利用 Excel 软件建立数据库进行统计与分析，计数资料以频数和百分比表示。
2 结果
2.1 文献检索结果
最终得到有效统计文献 21 篇[6, 12-31]。其中中文 21 篇，英文 0 篇。
2.2 病例资料一般情况
2000 年 1 月—2015 年 12 月国内 18 家单位发表骨包虫病相关文献 21 篇。上述单位共报告 41 年间（1975 年—2015 年）骨包虫病 87 例，以新疆各单位报告的病例数最多（表 2）。87 例骨包虫病患者中男 52 例（59.8%），女 35 例（40.2%）；年龄 10～76 岁，平均 39 岁；病程 0.25～120 个月，平均 20 个月。对其中 67 例有效数据分析，病灶部位按比例前 4 位依次为：胸椎（25.4%）>骨盆（22.4%）>肋骨（10.4%）>髂骨（9.0%），其余详见表 3。
表2
各单位骨包虫病病例数分布情况
表3
骨包虫病发病部位分布情况
2.3 骨包虫病的诊断方法
根据文献提供详细资料统计骨包虫病的诊断方法，大体有 3 种，即影像学检查（X 线检查、B 型超声检查、CT 检查、MRI 检查）、实验室检查、病理检查。54 例（62.1%）提及影像学检查，32 例（36.8%）提及实验室检查，8 例（9.2%）提及病理检查。在影像学检查方法中，X 线检查 40 例（46.0%），B 型超声检查 7 例（8.0%），CT 检查 17 例（19.5%），MRI 检查 10 例（11.5%）；其中 2 种以上影像学检查中，X 线+CT 检查 14 例（16.1%），X 线+MRI 检查 6 例（6.9%）。
2.4 临床症状
由于骨包虫病潜伏期较长，早期可无自觉症状，患者多因疼痛就诊，症状出现后一般骨骼已受到很大的破坏。统计各医院骨包虫病的主要临床症状包括：病灶局部胀痛 48 例（55.2%），病理性骨折 32 例（36.8%），头疼 31 例（35.6%），下肢无力 12 例（13.8%），大小便障碍 12 例（13.8%），肋弓以下感觉障碍 11 例（12.6%），下肢放射痛 9 例（10.3%），无痛性肿块 9 例（10.3%）；其他一些症状包括：双眼视力下降 7 例（8.0%），腰痛 5 例（5.7%），背痛 4 例（4.6%），下肢运动障碍 3 例（3.4%），截瘫 3 例（3.4%），右髋关节疼痛 2 例（2.3%），脊柱后凸 2 例（2.3%）。
2.5 治疗与结局
骨包虫病以手术治疗为主，辅以联合化学药物治疗。接受根治性手术 71 例（81.6%），姑息性手术 16 例（18.4%）；联合用药 9 例，占 10.0%。有结局资料者 44 例，其中治愈 18 例（40.9%），复发 26 例（59.1%）；再次手术 10 例（22.7%），死亡 2 例（4.5%）。
3 讨论
骨包虫病是棘球绦虫寄生于骨组织的一种危害极大的疾病。与软组织包虫的生长方式不同，骨包虫病好发于血运丰富的松质骨或长管骨的干骺端[7]。细粒棘球蚴由六钩蚴发育而来并寄生于骨组织内形成多个小囊，内囊破裂囊液外溢导致骨质破坏。包虫囊生长缓慢且逐渐膨胀，导致骨质萎缩变薄。骨包虫无纤维包膜有外生性的特点，因而会向阻力小的方向扩展、蔓延，首先沿着哈弗管、骨髓腔向骺板、关节软骨方向生长，若穿破骨皮质或关节软骨可并发病理性骨折或脱位，还可在周围软组织形成继发性包虫囊肿。骨包虫病临床罕见，易与其他疾病混淆，诊断上相对比较困难。在国内报道的几十例病例中，误诊率也非常高[30-31]。
通过分析我们得出，骨包虫病目前主要流行于我国各地畜牧区，以新疆、内蒙古、青海、甘肃等省份为主要分布区，其他省份也有散在分布。骨包虫病的诊断目前主要依据影像学检查，其次是实验室检查和病理检查。影像学检查以 X 线检查和 CT 检查为主要检查方法，其次是 MRI 检查和 B 型超声。目前包虫抗原皮内试验假阳性、假阴性率均较高，对流免疫电泳、间接血凝与酶联免疫吸附试验在各个医院并没有广泛开展。缺乏现代化的诊断手段是误诊率较高的一个重要因素，因而有很多病例的最终诊断是依靠术后的病理诊断[25]。因此在骨包虫病的诊断上应结合影像学检查、实验室检查结果及患者流行病学资料，综合考虑对骨包虫病的术前正确诊断应该不太困难，从而避免误诊、漏诊、延误患者病情而使其失去最佳治疗机会。
骨包虫病治疗目前以手术切除为主，辅以抗包虫药物治疗。这与资料的分析数据结果基本吻合，无论根治性或姑息性手术都是骨包虫病治疗的最重要手段之一。药物治疗方面，联合用药的比例相对较小，目前阿苯达唑是抗包虫病的首选药物之一，术前、术后应用阿苯达唑以杀死包虫头节可以防止术中播种及术后复发[26]。应用阿苯达唑片治疗包虫病平均治愈率只有 30%，出现这种情况可能与药物难以进入骨包虫囊内，囊内药物浓度极低等因素有关。目前研究发现阿苯达唑脂质体对沙鼠骨包虫没有确切疗效，而其他药物如肝药酶抑制剂、吡喹酮和中药骆驼蓬子有一定的抗包虫作用[12, 27-28]。另外研究结果显示在子午沙鼠骨细粒棘球蚴病动物模型中采用放射治疗试验，放射线能杀死头节，不同放射剂量下头节死亡率随剂量的增加而增加，表明对骨包虫病有一定作用[32]。高剂量 6 MV X 线通过引发细胞凋亡对棘球蚴具有杀伤作用，且这种作用与照射剂量存在量效关系，作为包虫病治疗的新方法，具有探索价值[33-34]。
综上所述，骨包虫病目前在临床诊断相对比较困难，这可能由于骨包虫病少见、诊疗条件有限和医务工作者的经验等诸多因素影响所致。对骨包虫病的诊断应综合患者的病史、影像学（X 线、B 型超声、CT、MRI）检查和多项血清学检查等多方面综合考虑，避免误诊漏诊、延误病情。目前外科手术仍是治疗骨包虫病的主要方法，但复发率仍然较高，药物应用应贯穿治疗前后，甚至持续更长时间；放射线的研究也成为骨包虫病领域关注的热点。因此未来在骨包虫病的治疗方面应积极探索新的治疗方法。
