引用本文: 黄俊琪, 程佳佳, 王陶, 许猛, 韩纲, 贾金鹏, 王威, 屠重棋, 毕文志. 骨盆Ⅱ区原发骨肿瘤切除与重建的疗效分析. 中国修复重建外科杂志, 2023, 37(3): 277-283. doi: 10.7507/1002-1892.202211016 复制
骨盆是原发骨肿瘤好发部位之一,10%~15%恶性骨肿瘤发生于骨盆,因其解剖的特异性和复杂性,使得手术难度大、风险高[1-2]。与四肢骨肿瘤相比,骨盆恶性骨肿瘤复发率更高、患者生存率更低[3]。为获得更好的远期预后,肿瘤安全边界外完整切除至关重要,但势必造成大量骨与软组织缺损,影响骨盆生物力学稳定性[4]。另外,骨盆发育的个体差异、肿瘤不同累及程度也给骨盆手术带来挑战。
对于骨盆Ⅱ区肿瘤切除后骨与软组织结构的修复,需要同时考虑骨盆环稳定性、下肢长度、髋关节活动度等因素。旷置和重建技术是骨盆Ⅱ区肿瘤切除后的主要处理措施。旷置手术操作简单,可缩短手术时间,但术后髋部无限制摆动、患肢短缩畸形以及关节痛等问题,给患者生活和心理造成严重影响[5]。重建技术包括采用同种异体骨盆、组配式假体、3D打印假体等重建关节,通过替代肿瘤累及的解剖组织,尽可能恢复患肢功能和患者生活质量。传统骨盆假体置换由于型号匹配的限制,常需要术中过多修整宿主骨形态,丢失更多骨盆结构和完整性以适应假体[6]。同种异体半骨盆移植、近端股骨头移植等结构性骨重建在生物重建中应用较多,但骨吸收、感染、关节脱位、骨折、创面坏死、骨不连等并发症发生率相对较高[7-8]。近年来,随着3D打印技术的发展,3D打印植入材料逐渐在骨科得到应用[9]。个体化设计的假体更加符合患者骨盆形态和大小,提升了骨盆肿瘤切除重建的精准性[10]。3D打印技术可构建出仿生多孔结构,促进宿主骨在假体界面的爬行长入,延长假体使用时间。术前还可应用3D打印模型进行模拟手术,使术者熟悉操作从而缩短手术时间[11]。
现回顾分析解放军总医院第四医学中心、绵阳市中心医院收治的骨盆Ⅱ区原发恶性骨肿瘤切除后,应用同种异体骨盆、组配式假体、3D打印假体重建患者的临床资料,评价不同重建方式的疗效。报告如下。
1 临床资料
1.1 患者选择标准
纳入标准:① 经病理检查确诊为骨盆原发恶性骨肿瘤;② 肿瘤位于骨盆Ⅱ区,未累及患侧主要神经血管,具备保肢条件;③ 行骨盆肿瘤扩大切除并重建手术,重建方式为同种异体骨盆、组配式假体或3D打印假体。排除标准:① 复发或转移肿瘤;② 选择姑息性治疗;③ 手术区域既往手术史或行放射治疗;④ 评估患者生存期<3个月。2011年3月—2022年3月共13例患者符合选择标准纳入研究。
1.2 一般资料
本组男4例,女9例;年龄16~59岁,平均39.0岁。患者均出现不同程度疼痛,8例伴明显跛行。术前穿刺活检明确为原发恶性骨肿瘤,其中骨巨细胞瘤4例、软骨肉瘤5例、骨肉瘤2例、尤文肉瘤2例。骨盆肿瘤Enneking分区:肿瘤累及Ⅱ区4例,累及Ⅰ区和Ⅱ区4例,累及Ⅱ区和Ⅲ区5例。病程1~24个月,平均9.5个月。
1.3 手术方法
1.3.1 术前处理
术前2例骨肉瘤患者采用异环磷酰胺、甲氨蝶呤、多柔比星三药联合方案,2例尤文肉瘤患者采用异环磷酰胺、长春地辛、多柔比星三药联合方案,均化疗4个周期。对于同时累及Ⅱ区和Ⅲ区的患者术前行动脉造影,栓塞肿瘤组织周围滋养动脉;累及Ⅰ区和Ⅱ区或单纯累及Ⅱ区患者术前未行血管预处理。手术当日介入下于患侧髂总动脉处预置球囊,以备术中大出血时临时阻断。
1.3.2 手术操作
患者于全身麻醉下取侧卧漂浮体位。切口起自髂后上棘沿髂嵴弧形向前下至髂前上棘,经腹股沟韧带至耻骨结节附近。髋关节周围肌肉起止点保留1~2 cm。术中显露并保护股神经、股动静脉,常规不打开血管鞘。男性患者注意保护精索及对应血管、神经。距MRI显示肿瘤及水肿带边缘2 cm处截骨。
依据术前MRI T1WI确定肿瘤切除范围及重建术式(同种异体骨盆重建与假体重建)。术前根据患者年龄、肿瘤恶性程度、肿瘤是否转移、化疗反应性等评估患者预后,年龄较小、低度恶性肿瘤或化疗敏感患者选择同种异体骨盆(6例)或3D打印假体(5例)重建;年龄较大、短期内手术的患者选择组配式假体(2例)重建。采用同种异体骨盆填充骨缺损,钢板螺钉固定;同期行人工全髋关节置换术。采用组配式假体重建时,对于保留髂骨者(1例)修整髂骨翼与假体匹配,未保留髂骨者(1例)采用自体股骨头结构性植骨。假体螺钉经骶髂关节植入骶骨内固定,骨水泥固定聚乙烯超半径内杯。3D打印假体则按照健侧骨盆和患侧截骨面定制化重建,包括与剩余髂骨(或骶骨)、耻骨、坐骨的匹配界面,根据剩余骨质设计植入螺钉的方向和长度。3种重建方式均置换髋关节股骨侧,假体植入时需适当增加偏心距,增加关节周围软组织张力;臀中肌、臀大肌、髂腰肌均进行重建,维持关节稳定性。本组同种异体骨盆及骨板由解放军总医院骨科研究所提供,钢板螺钉内固定系统由国际内固定协会(AO/ASIF)提供,人工髋关节假体由德国Waldemar Link GmbH&Co公司提供,骨盆组配式假体由春立正达医疗器械股份有限公司提供。
1.4 术后处理及疗效评价指标
术后患肢保持外展位,防旋鞋辅助固定于旋转中立位。术后3周内患肢髋、膝关节可在30° 内不负重屈曲活动,3周后逐渐增加抗阻力康复,4周后辅助下部分负重练习。4例术前化疗患者术后行辅助化疗,共6个疗程。
记录患者手术时间及术中出血量。术后2年内每3个月定期随访,2年后骨巨细胞瘤和软骨肉瘤患者6个月随访1次,骨肉瘤和尤文肉瘤患者仍3个月随访1次。观察肿瘤有无复发、转移;行骨盆、胸部X线片或CT等影像学检查,观察内植物在位、断裂及骨吸收、骨不愈合等情况。术前及术后1周采用疼痛视觉模拟评分(VAS)评价患者髋关节疼痛改善情况;术后根据国际肌肉骨骼肿瘤学会(MSTS)评分标准评价髋关节功能的恢复情况。
1.5 统计学方法
采用SPSS22.0统计软件进行分析。计量资料行正态性检验,符合正态分布的数据以均数±标准差表示;组内手术前后VAS评分比较采用配对t检验;两种重建方式术后MSTS评分比较采用独立样本t检验。检验水准α=0.05。
2 结果
本组患者手术时间4~7 h,平均4.6 h;术中出血量800~1 600 mL,平均1 200.0 mL。术后无再次手术或死亡患者。本组患者均获随访,随访时间9~60个月,平均33.5个月。4例接受化疗患者随访期间未发现肿瘤转移。术后3例出现切口皮缘部分坏死和脂肪液化,予以换药处理,术后2个月软组织痂下愈合,未发生深部感染。术后1例出现创面感染、切口窦道形成,分泌物培养结果为金黄色葡萄球菌,行清创并置入抗生素骨水泥,应用万古霉素控制全身感染,定期监测炎症指标(血常规、红细胞沉降率、C反应蛋白、IL-6、降钙素原)。2例出现同种异体骨盆骨吸收,未发生内植物松动、移位或断裂。1例假体置换术后1个月发生假体脱位,于全身麻醉下行手法复位、外展支具固定2个月,随访期间未再次发生脱位。1例骨巨细胞瘤术后12个月复发,穿刺活检提示骨巨细胞瘤恶变,行半骨盆截肢。其余患者未发生相关并发症。
术后患者髋关节疼痛均较术前明显改善,术后1周VAS评分为(6.1±0.9)分,与术前(8.2±1.3)分比较差异有统计学意义(t=9.699,P<0.001)。术后12个月MSTS评分为(23.0±2.1)分,其中同种异体骨盆重建患者为(22.8±2.1)分、假体重建患者为(23.3±2.3)分,两种重建方式MSTS评分比较差异无统计学意义(t=0.450,P=0.516)。末次随访时5例患者可手杖辅助行走,7例可无辅助行走。见表1、图1~3。


a、b. 术前X线片及CT示髋臼溶骨性改变;c. 采用同种异体骨盆联合人工全髋关节置换术重建髋关节术后1周X线片;d. 术后10个月X线片示同种异体骨盆愈合良好
Figure1. Case 6, a 36-year-old female patient with bone giant cell tumor of right hipa, b. Preoperative X-ray film and CT showed the osteolysis of acetabulum; c. X-ray film of hip joint reconstructed with allogenic pelvis combined with total hip arthroplasty at 1 week after operation; d. X-ray film at 10 months after operation showed allogenic pelvis healed well

a. 术前X线片示病变累及左侧髋臼;b. 术前MRI T2WI示左侧髂骨、坐骨及髋臼区长T2信号;c. 采用自体股骨头移植和组配式假体重建术后即刻X线片;d. 术后6个月X线片示假体位置良好
Figure2. Case 10, a 48-year-old female patient with chondrosarcoma of left hipa. Preoperative X-ray film showed that the lesion involved the left acetabulum; b. Preoperative MRI T2-weighted image showed long T2 signals in the left iliac, ischial, and acetabular regions; c. Immediate X-ray film after autologous femoral head transplantation and combined prosthesis reconstruction; d. X-ray film at 6 months after operation showed prosthesis was in good position

a、b. 术前X线片及MRI T2WI示右侧骨盆Ⅱ、Ⅲ区受累伴巨大软组织包块;c. 新辅助化疗后MRI T2WI示肿块明显减小;d. 手术切口示意图;e. 术前模拟切除范围及3D打印假体重建;f. 术中腹股沟区显露并保护股神经,腰大肌包绕保护血管束,经前方切开关节囊并脱位股骨头;g. 术后6个月X线片示假体无松动、脱位
Figure3. Case 13, a 16-year-old female patient with Ewing sarcoma of right hipa, b. Preoperative X-ray film and MRI T2-weighted image showed that the right pelvic region Ⅱ and Ⅲ were involved with huge soft tissue mass; c. After neoadjuvant chemotherapy, MRI T2-weighted image showed that the mass was significantly reduced; d. Schematic diagram of surgical incision; e. Preoperative simulation of the extent of resection and reconstruction with the 3D printed prosthesis; f. The femoral nerve was exposed and protected in the inguinal region during operation, the psoas muscle wrapped around the protective vascular bundle, and the joint capsule was incised anteriorly and the femoral head was dislocated; g. No loosening or dislocation of the prosthesis was found on the X-ray film at 6 months after operation
3 讨论
3.1 术前准备
骨盆Ⅱ区是以髋臼为中心,连接骨盆和下肢的重要结构。作为骨盆环的一部分,Ⅱ区解剖结构同时提供了骨盆稳定性和髋关节活动性[12]。髋臼周围常见的原发恶性骨肿瘤有软骨肉瘤、骨肉瘤、尤文肉瘤[8]。本组13例患者中包括4例骨巨细胞瘤、2例骨肉瘤、2例尤文肉瘤和5例软骨肉瘤。所有患者术前均行MRI检查,依据T1WI明确肿瘤累及范围和手术切除边界。
所纳入骨盆肿瘤均未累及腹膜,手术在腹膜外操作。术前灌肠以减少肠道压力、增加腹膜活动度,更利于腹膜保护和骨盆内板显露。术前血管预处理能明显减少术中出血,尤其对于Ⅲ区受累患者;因此本组仅对同时累及Ⅱ区和Ⅲ区的患者行术前血管造影和预处理。同时,术前在患侧髂总动脉放置球囊,必要时术中可临时阻断动脉。即便如此,术中急性失血量也不容小觑。术前需常规备血红细胞8 U、血浆1 000 mL,以及时维持患者术中和术后血容量。即使术中出血不多,术后也会因创面较大、软组织渗液、大量引流等使患者循环血量不足。早期及时纠正贫血、低蛋白和低容量,有利于创面恢复和患者早期康复。对于单纯累及Ⅱ区和累及Ⅰ区+Ⅱ区肿瘤患者,可通过术前MRI评估骨盆大切迹处臀上动脉有无受累,便于术中提前结扎或避开该区域。我们认为,如肿瘤未累及臀上动脉,在剥离坐骨大切迹时应尽可能保留臀上动脉,避免损伤,有助于维持臀部皮瓣血供,减少术后出现皮瓣相关并发症风险。
3.2 手术切口选择
骨盆Ⅱ区肿瘤切除手术入路以髂腹股沟和髂股入路为主[13-14]。为显露坐骨区和便于髋关节脱位,常在主切口基础上增加辅助切口,构成“人”字形切口,在大转子方向上近端垂直延续于髂部切口,远端沿臀部皱襞走行[15]。也有术者为更好显露骨盆Ⅲ区而作π形切口。联合切口的优势在于术野暴露充分,可更好地显露部分耻骨下支、闭孔区;股骨大转子处的辅助切口近似髋关节置换Gibson入路,对关节囊切开、髋关节后脱位和股骨颈截骨的操作更为常规;但联合切口交界处血供破坏较大,术后易发生软组织缺血坏死或愈合不良等。另外,部分骨盆肿瘤患者术后需进一步辅助化疗,化疗期间患者抵抗力下降,创面问题可能进一步加剧。患者和术者面临艰难选择,如果因顾及创面而延迟化疗,可能耽误控制肿瘤、影响预后;如果未等创面完全稳定进行化疗,则可能发生感染。一旦进展为深部感染,对于骨盆重建而言是灾难性后果,需再次手术翻修甚至截肢。因此本组患者均采用单一手术切口,术中尽可能保留臀上血管,减少对软组织血供的破坏。该入路可经髋关节前方T形切开关节囊,前脱位髋关节;必要时可切除部分关节囊显露股骨头和股骨颈;利用腰大肌保护股神经和血管鞘,牵开后显露耻骨支。坐骨结节处因位置较深,活动度较小,显露较难,常需截骨后外旋病灶显露该区域,利用电刀和组织剪切断附着的骶结节韧带和肌肉。
3.3 重建方式选择
肿瘤切除后骨盆髋臼重建的重点在于恢复解剖和稳定骨盆[16]。马鞍形假体较早被报道用于髂骨重建髋臼,但术后存在较高并发症发生率,如感染、关节脱位、假体失败、假体周围骨折等,目前临床已很少使用[17-18]。自体骨重建常选择高温灭活方法,将切除的骨盆灭活肿瘤后重新原位固定。该方法重建匹配度高,也不存在材料来源不足的问题;但高温灭活无统一标准,各研究中心对灭活温度、灭活时长、肿瘤坏死判断标准报道不一[7,19]。常见并发症有肿瘤复发、骨坏死、无菌性松动等。髋臼侧缺损较少的患者可采用自体股骨头进行重建,术后可获得良好肢体功能[6]。肿瘤累及范围较广时,手术切除后自体股骨头则难以满足大范围骨缺损的修复条件。因此,该技术在恶性骨肿瘤方面应用范围十分有限。同种异体骨盆重建优势在于术中可根据骨缺损修整异体半骨盆,既可保留较多宿主骨,又可达到良好的匹配度。但术后较高的并发症(如排斥反应、感染、骨溶解)发生率是同种异体骨重建的争议之处[20]。本组采用的同种异体骨盆均为深低温冷冻,干燥储存。术中将保留的软组织覆盖于同种异体骨盆周围,在一定程度上可缓解排斥反应、降低感染风险。患者排斥反应主要表现为早期引流量较多,可适当延长引流管留置时间和抗生素使用周期。同时需注重术后换药操作的无菌原则。但同种异体骨盆来源有限,限制了该技术的发展,临床应用难度较高。
随着生物工程技术和数字骨科的发展,骨盆假体应用越来越广泛。从骨水泥型假体到生物型假体,从粗糙界面到类骨小梁多孔涂层界面,假体的设计和制作既能满足恢复初始稳定性的要求,又尽可能实现了使用的持久性。文献报道符合解剖力学传导的假体,其重建术后松动和断裂风险明显降低[21]。3D打印技术出现前,组配式假体是临床常用重建方式之一,其操作相对简单,但术中定位不精确、髋臼偏心距和高度调节有限、机械疲劳和失效等会缩短假体使用寿命。3D打印技术是近年来快速发展并在临床迅速推广的技术之一[22-23],在骨盆这类个体化差异较大的不规则骨上优势尤为明显。术前根据扫描影像设计出截骨导板和重建假体,提升了手术效率和精准性[24]。无论是肿瘤完整切除还是髋臼重建,都能获得满意疗效。但这需要成熟的工艺技术、对疾病全面认识和多学科团队合作的共同支撑。
我们认为,在骨盆重建方式的选择上,应将患者预后生存期作为重要参考因素。预期生存较长患者,应考虑同种异体骨盆重建。同种异体骨盆优势在于大体形态符合人体解剖特征,良好的生物相容性促进了与宿主骨接触面之间的愈合。因为本中心骨库建立时间较早,保存有大量同种异体骨,可满足一定治疗需求。但随着病例数量增多,其来源不足的问题愈发显著。组配式假体虽然可在一定范围内调节假体固定位置、高度、角度,但难以做到精准化操作;同时假体本身磨损、应力剪切等因素限制了假体使用寿命。与前两种方法相比,3D打印假体通过个体化设计,获得与剩余宿主骨界面的充分接触,即便广泛切除后,重建的骨盆环亦可提供坚强的初始稳定性。这对于生存期有限或老年患者尤为重要。患者术后早期可进行功能康复和负重,减少长期卧床带来的并发症;界面模拟仿生多孔结构,可有效促进宿主骨界面的骨长入,以获得生物重建的效果,假体使用寿命也随之延长。
综上述,骨盆Ⅱ区肿瘤切除后重建虽然增加了手术时间和难度,但保留了患者较好的肢体功能。良好的术前设计、熟练的手术操作和及时的术后康复,为骨盆髋臼肿瘤术后功能恢复和并发症控制提供了基础。本研究患者通过不同方式骨盆重建取得了较好的手术效果,与同种异体骨盆、组配式假体相比,3D打印假体重建优势明显。受限于发病率低的原因,本研究存在随访病例数量有限且随访时间跨度较大的问题,上述骨盆重建术式疗效仍需大样本病例资料和长期随访观察进一步证实。
利益冲突 在课题研究和文章撰写过程中不存在利益冲突;经费支持没有影响文章观点和对研究数据客观结果的统计分析及其报道
伦理声明 研究方案经解放军总医院伦理委员会、绵阳市中心医院伦理委员会批准
作者贡献声明 所有作者均参与手术实施;黄俊琪、程佳佳:文章撰写、修改和数据整理分析;许猛、韩纲、贾金鹏、王威:临床数据收集和分析;王陶:临床数据整理;屠重棋:手术和假体设计,数字化模拟;毕文志:研究总体设计和指导
骨盆是原发骨肿瘤好发部位之一,10%~15%恶性骨肿瘤发生于骨盆,因其解剖的特异性和复杂性,使得手术难度大、风险高[1-2]。与四肢骨肿瘤相比,骨盆恶性骨肿瘤复发率更高、患者生存率更低[3]。为获得更好的远期预后,肿瘤安全边界外完整切除至关重要,但势必造成大量骨与软组织缺损,影响骨盆生物力学稳定性[4]。另外,骨盆发育的个体差异、肿瘤不同累及程度也给骨盆手术带来挑战。
对于骨盆Ⅱ区肿瘤切除后骨与软组织结构的修复,需要同时考虑骨盆环稳定性、下肢长度、髋关节活动度等因素。旷置和重建技术是骨盆Ⅱ区肿瘤切除后的主要处理措施。旷置手术操作简单,可缩短手术时间,但术后髋部无限制摆动、患肢短缩畸形以及关节痛等问题,给患者生活和心理造成严重影响[5]。重建技术包括采用同种异体骨盆、组配式假体、3D打印假体等重建关节,通过替代肿瘤累及的解剖组织,尽可能恢复患肢功能和患者生活质量。传统骨盆假体置换由于型号匹配的限制,常需要术中过多修整宿主骨形态,丢失更多骨盆结构和完整性以适应假体[6]。同种异体半骨盆移植、近端股骨头移植等结构性骨重建在生物重建中应用较多,但骨吸收、感染、关节脱位、骨折、创面坏死、骨不连等并发症发生率相对较高[7-8]。近年来,随着3D打印技术的发展,3D打印植入材料逐渐在骨科得到应用[9]。个体化设计的假体更加符合患者骨盆形态和大小,提升了骨盆肿瘤切除重建的精准性[10]。3D打印技术可构建出仿生多孔结构,促进宿主骨在假体界面的爬行长入,延长假体使用时间。术前还可应用3D打印模型进行模拟手术,使术者熟悉操作从而缩短手术时间[11]。
现回顾分析解放军总医院第四医学中心、绵阳市中心医院收治的骨盆Ⅱ区原发恶性骨肿瘤切除后,应用同种异体骨盆、组配式假体、3D打印假体重建患者的临床资料,评价不同重建方式的疗效。报告如下。
1 临床资料
1.1 患者选择标准
纳入标准:① 经病理检查确诊为骨盆原发恶性骨肿瘤;② 肿瘤位于骨盆Ⅱ区,未累及患侧主要神经血管,具备保肢条件;③ 行骨盆肿瘤扩大切除并重建手术,重建方式为同种异体骨盆、组配式假体或3D打印假体。排除标准:① 复发或转移肿瘤;② 选择姑息性治疗;③ 手术区域既往手术史或行放射治疗;④ 评估患者生存期<3个月。2011年3月—2022年3月共13例患者符合选择标准纳入研究。
1.2 一般资料
本组男4例,女9例;年龄16~59岁,平均39.0岁。患者均出现不同程度疼痛,8例伴明显跛行。术前穿刺活检明确为原发恶性骨肿瘤,其中骨巨细胞瘤4例、软骨肉瘤5例、骨肉瘤2例、尤文肉瘤2例。骨盆肿瘤Enneking分区:肿瘤累及Ⅱ区4例,累及Ⅰ区和Ⅱ区4例,累及Ⅱ区和Ⅲ区5例。病程1~24个月,平均9.5个月。
1.3 手术方法
1.3.1 术前处理
术前2例骨肉瘤患者采用异环磷酰胺、甲氨蝶呤、多柔比星三药联合方案,2例尤文肉瘤患者采用异环磷酰胺、长春地辛、多柔比星三药联合方案,均化疗4个周期。对于同时累及Ⅱ区和Ⅲ区的患者术前行动脉造影,栓塞肿瘤组织周围滋养动脉;累及Ⅰ区和Ⅱ区或单纯累及Ⅱ区患者术前未行血管预处理。手术当日介入下于患侧髂总动脉处预置球囊,以备术中大出血时临时阻断。
1.3.2 手术操作
患者于全身麻醉下取侧卧漂浮体位。切口起自髂后上棘沿髂嵴弧形向前下至髂前上棘,经腹股沟韧带至耻骨结节附近。髋关节周围肌肉起止点保留1~2 cm。术中显露并保护股神经、股动静脉,常规不打开血管鞘。男性患者注意保护精索及对应血管、神经。距MRI显示肿瘤及水肿带边缘2 cm处截骨。
依据术前MRI T1WI确定肿瘤切除范围及重建术式(同种异体骨盆重建与假体重建)。术前根据患者年龄、肿瘤恶性程度、肿瘤是否转移、化疗反应性等评估患者预后,年龄较小、低度恶性肿瘤或化疗敏感患者选择同种异体骨盆(6例)或3D打印假体(5例)重建;年龄较大、短期内手术的患者选择组配式假体(2例)重建。采用同种异体骨盆填充骨缺损,钢板螺钉固定;同期行人工全髋关节置换术。采用组配式假体重建时,对于保留髂骨者(1例)修整髂骨翼与假体匹配,未保留髂骨者(1例)采用自体股骨头结构性植骨。假体螺钉经骶髂关节植入骶骨内固定,骨水泥固定聚乙烯超半径内杯。3D打印假体则按照健侧骨盆和患侧截骨面定制化重建,包括与剩余髂骨(或骶骨)、耻骨、坐骨的匹配界面,根据剩余骨质设计植入螺钉的方向和长度。3种重建方式均置换髋关节股骨侧,假体植入时需适当增加偏心距,增加关节周围软组织张力;臀中肌、臀大肌、髂腰肌均进行重建,维持关节稳定性。本组同种异体骨盆及骨板由解放军总医院骨科研究所提供,钢板螺钉内固定系统由国际内固定协会(AO/ASIF)提供,人工髋关节假体由德国Waldemar Link GmbH&Co公司提供,骨盆组配式假体由春立正达医疗器械股份有限公司提供。
1.4 术后处理及疗效评价指标
术后患肢保持外展位,防旋鞋辅助固定于旋转中立位。术后3周内患肢髋、膝关节可在30° 内不负重屈曲活动,3周后逐渐增加抗阻力康复,4周后辅助下部分负重练习。4例术前化疗患者术后行辅助化疗,共6个疗程。
记录患者手术时间及术中出血量。术后2年内每3个月定期随访,2年后骨巨细胞瘤和软骨肉瘤患者6个月随访1次,骨肉瘤和尤文肉瘤患者仍3个月随访1次。观察肿瘤有无复发、转移;行骨盆、胸部X线片或CT等影像学检查,观察内植物在位、断裂及骨吸收、骨不愈合等情况。术前及术后1周采用疼痛视觉模拟评分(VAS)评价患者髋关节疼痛改善情况;术后根据国际肌肉骨骼肿瘤学会(MSTS)评分标准评价髋关节功能的恢复情况。
1.5 统计学方法
采用SPSS22.0统计软件进行分析。计量资料行正态性检验,符合正态分布的数据以均数±标准差表示;组内手术前后VAS评分比较采用配对t检验;两种重建方式术后MSTS评分比较采用独立样本t检验。检验水准α=0.05。
2 结果
本组患者手术时间4~7 h,平均4.6 h;术中出血量800~1 600 mL,平均1 200.0 mL。术后无再次手术或死亡患者。本组患者均获随访,随访时间9~60个月,平均33.5个月。4例接受化疗患者随访期间未发现肿瘤转移。术后3例出现切口皮缘部分坏死和脂肪液化,予以换药处理,术后2个月软组织痂下愈合,未发生深部感染。术后1例出现创面感染、切口窦道形成,分泌物培养结果为金黄色葡萄球菌,行清创并置入抗生素骨水泥,应用万古霉素控制全身感染,定期监测炎症指标(血常规、红细胞沉降率、C反应蛋白、IL-6、降钙素原)。2例出现同种异体骨盆骨吸收,未发生内植物松动、移位或断裂。1例假体置换术后1个月发生假体脱位,于全身麻醉下行手法复位、外展支具固定2个月,随访期间未再次发生脱位。1例骨巨细胞瘤术后12个月复发,穿刺活检提示骨巨细胞瘤恶变,行半骨盆截肢。其余患者未发生相关并发症。
术后患者髋关节疼痛均较术前明显改善,术后1周VAS评分为(6.1±0.9)分,与术前(8.2±1.3)分比较差异有统计学意义(t=9.699,P<0.001)。术后12个月MSTS评分为(23.0±2.1)分,其中同种异体骨盆重建患者为(22.8±2.1)分、假体重建患者为(23.3±2.3)分,两种重建方式MSTS评分比较差异无统计学意义(t=0.450,P=0.516)。末次随访时5例患者可手杖辅助行走,7例可无辅助行走。见表1、图1~3。


a、b. 术前X线片及CT示髋臼溶骨性改变;c. 采用同种异体骨盆联合人工全髋关节置换术重建髋关节术后1周X线片;d. 术后10个月X线片示同种异体骨盆愈合良好
Figure1. Case 6, a 36-year-old female patient with bone giant cell tumor of right hipa, b. Preoperative X-ray film and CT showed the osteolysis of acetabulum; c. X-ray film of hip joint reconstructed with allogenic pelvis combined with total hip arthroplasty at 1 week after operation; d. X-ray film at 10 months after operation showed allogenic pelvis healed well

a. 术前X线片示病变累及左侧髋臼;b. 术前MRI T2WI示左侧髂骨、坐骨及髋臼区长T2信号;c. 采用自体股骨头移植和组配式假体重建术后即刻X线片;d. 术后6个月X线片示假体位置良好
Figure2. Case 10, a 48-year-old female patient with chondrosarcoma of left hipa. Preoperative X-ray film showed that the lesion involved the left acetabulum; b. Preoperative MRI T2-weighted image showed long T2 signals in the left iliac, ischial, and acetabular regions; c. Immediate X-ray film after autologous femoral head transplantation and combined prosthesis reconstruction; d. X-ray film at 6 months after operation showed prosthesis was in good position

a、b. 术前X线片及MRI T2WI示右侧骨盆Ⅱ、Ⅲ区受累伴巨大软组织包块;c. 新辅助化疗后MRI T2WI示肿块明显减小;d. 手术切口示意图;e. 术前模拟切除范围及3D打印假体重建;f. 术中腹股沟区显露并保护股神经,腰大肌包绕保护血管束,经前方切开关节囊并脱位股骨头;g. 术后6个月X线片示假体无松动、脱位
Figure3. Case 13, a 16-year-old female patient with Ewing sarcoma of right hipa, b. Preoperative X-ray film and MRI T2-weighted image showed that the right pelvic region Ⅱ and Ⅲ were involved with huge soft tissue mass; c. After neoadjuvant chemotherapy, MRI T2-weighted image showed that the mass was significantly reduced; d. Schematic diagram of surgical incision; e. Preoperative simulation of the extent of resection and reconstruction with the 3D printed prosthesis; f. The femoral nerve was exposed and protected in the inguinal region during operation, the psoas muscle wrapped around the protective vascular bundle, and the joint capsule was incised anteriorly and the femoral head was dislocated; g. No loosening or dislocation of the prosthesis was found on the X-ray film at 6 months after operation
3 讨论
3.1 术前准备
骨盆Ⅱ区是以髋臼为中心,连接骨盆和下肢的重要结构。作为骨盆环的一部分,Ⅱ区解剖结构同时提供了骨盆稳定性和髋关节活动性[12]。髋臼周围常见的原发恶性骨肿瘤有软骨肉瘤、骨肉瘤、尤文肉瘤[8]。本组13例患者中包括4例骨巨细胞瘤、2例骨肉瘤、2例尤文肉瘤和5例软骨肉瘤。所有患者术前均行MRI检查,依据T1WI明确肿瘤累及范围和手术切除边界。
所纳入骨盆肿瘤均未累及腹膜,手术在腹膜外操作。术前灌肠以减少肠道压力、增加腹膜活动度,更利于腹膜保护和骨盆内板显露。术前血管预处理能明显减少术中出血,尤其对于Ⅲ区受累患者;因此本组仅对同时累及Ⅱ区和Ⅲ区的患者行术前血管造影和预处理。同时,术前在患侧髂总动脉放置球囊,必要时术中可临时阻断动脉。即便如此,术中急性失血量也不容小觑。术前需常规备血红细胞8 U、血浆1 000 mL,以及时维持患者术中和术后血容量。即使术中出血不多,术后也会因创面较大、软组织渗液、大量引流等使患者循环血量不足。早期及时纠正贫血、低蛋白和低容量,有利于创面恢复和患者早期康复。对于单纯累及Ⅱ区和累及Ⅰ区+Ⅱ区肿瘤患者,可通过术前MRI评估骨盆大切迹处臀上动脉有无受累,便于术中提前结扎或避开该区域。我们认为,如肿瘤未累及臀上动脉,在剥离坐骨大切迹时应尽可能保留臀上动脉,避免损伤,有助于维持臀部皮瓣血供,减少术后出现皮瓣相关并发症风险。
3.2 手术切口选择
骨盆Ⅱ区肿瘤切除手术入路以髂腹股沟和髂股入路为主[13-14]。为显露坐骨区和便于髋关节脱位,常在主切口基础上增加辅助切口,构成“人”字形切口,在大转子方向上近端垂直延续于髂部切口,远端沿臀部皱襞走行[15]。也有术者为更好显露骨盆Ⅲ区而作π形切口。联合切口的优势在于术野暴露充分,可更好地显露部分耻骨下支、闭孔区;股骨大转子处的辅助切口近似髋关节置换Gibson入路,对关节囊切开、髋关节后脱位和股骨颈截骨的操作更为常规;但联合切口交界处血供破坏较大,术后易发生软组织缺血坏死或愈合不良等。另外,部分骨盆肿瘤患者术后需进一步辅助化疗,化疗期间患者抵抗力下降,创面问题可能进一步加剧。患者和术者面临艰难选择,如果因顾及创面而延迟化疗,可能耽误控制肿瘤、影响预后;如果未等创面完全稳定进行化疗,则可能发生感染。一旦进展为深部感染,对于骨盆重建而言是灾难性后果,需再次手术翻修甚至截肢。因此本组患者均采用单一手术切口,术中尽可能保留臀上血管,减少对软组织血供的破坏。该入路可经髋关节前方T形切开关节囊,前脱位髋关节;必要时可切除部分关节囊显露股骨头和股骨颈;利用腰大肌保护股神经和血管鞘,牵开后显露耻骨支。坐骨结节处因位置较深,活动度较小,显露较难,常需截骨后外旋病灶显露该区域,利用电刀和组织剪切断附着的骶结节韧带和肌肉。
3.3 重建方式选择
肿瘤切除后骨盆髋臼重建的重点在于恢复解剖和稳定骨盆[16]。马鞍形假体较早被报道用于髂骨重建髋臼,但术后存在较高并发症发生率,如感染、关节脱位、假体失败、假体周围骨折等,目前临床已很少使用[17-18]。自体骨重建常选择高温灭活方法,将切除的骨盆灭活肿瘤后重新原位固定。该方法重建匹配度高,也不存在材料来源不足的问题;但高温灭活无统一标准,各研究中心对灭活温度、灭活时长、肿瘤坏死判断标准报道不一[7,19]。常见并发症有肿瘤复发、骨坏死、无菌性松动等。髋臼侧缺损较少的患者可采用自体股骨头进行重建,术后可获得良好肢体功能[6]。肿瘤累及范围较广时,手术切除后自体股骨头则难以满足大范围骨缺损的修复条件。因此,该技术在恶性骨肿瘤方面应用范围十分有限。同种异体骨盆重建优势在于术中可根据骨缺损修整异体半骨盆,既可保留较多宿主骨,又可达到良好的匹配度。但术后较高的并发症(如排斥反应、感染、骨溶解)发生率是同种异体骨重建的争议之处[20]。本组采用的同种异体骨盆均为深低温冷冻,干燥储存。术中将保留的软组织覆盖于同种异体骨盆周围,在一定程度上可缓解排斥反应、降低感染风险。患者排斥反应主要表现为早期引流量较多,可适当延长引流管留置时间和抗生素使用周期。同时需注重术后换药操作的无菌原则。但同种异体骨盆来源有限,限制了该技术的发展,临床应用难度较高。
随着生物工程技术和数字骨科的发展,骨盆假体应用越来越广泛。从骨水泥型假体到生物型假体,从粗糙界面到类骨小梁多孔涂层界面,假体的设计和制作既能满足恢复初始稳定性的要求,又尽可能实现了使用的持久性。文献报道符合解剖力学传导的假体,其重建术后松动和断裂风险明显降低[21]。3D打印技术出现前,组配式假体是临床常用重建方式之一,其操作相对简单,但术中定位不精确、髋臼偏心距和高度调节有限、机械疲劳和失效等会缩短假体使用寿命。3D打印技术是近年来快速发展并在临床迅速推广的技术之一[22-23],在骨盆这类个体化差异较大的不规则骨上优势尤为明显。术前根据扫描影像设计出截骨导板和重建假体,提升了手术效率和精准性[24]。无论是肿瘤完整切除还是髋臼重建,都能获得满意疗效。但这需要成熟的工艺技术、对疾病全面认识和多学科团队合作的共同支撑。
我们认为,在骨盆重建方式的选择上,应将患者预后生存期作为重要参考因素。预期生存较长患者,应考虑同种异体骨盆重建。同种异体骨盆优势在于大体形态符合人体解剖特征,良好的生物相容性促进了与宿主骨接触面之间的愈合。因为本中心骨库建立时间较早,保存有大量同种异体骨,可满足一定治疗需求。但随着病例数量增多,其来源不足的问题愈发显著。组配式假体虽然可在一定范围内调节假体固定位置、高度、角度,但难以做到精准化操作;同时假体本身磨损、应力剪切等因素限制了假体使用寿命。与前两种方法相比,3D打印假体通过个体化设计,获得与剩余宿主骨界面的充分接触,即便广泛切除后,重建的骨盆环亦可提供坚强的初始稳定性。这对于生存期有限或老年患者尤为重要。患者术后早期可进行功能康复和负重,减少长期卧床带来的并发症;界面模拟仿生多孔结构,可有效促进宿主骨界面的骨长入,以获得生物重建的效果,假体使用寿命也随之延长。
综上述,骨盆Ⅱ区肿瘤切除后重建虽然增加了手术时间和难度,但保留了患者较好的肢体功能。良好的术前设计、熟练的手术操作和及时的术后康复,为骨盆髋臼肿瘤术后功能恢复和并发症控制提供了基础。本研究患者通过不同方式骨盆重建取得了较好的手术效果,与同种异体骨盆、组配式假体相比,3D打印假体重建优势明显。受限于发病率低的原因,本研究存在随访病例数量有限且随访时间跨度较大的问题,上述骨盆重建术式疗效仍需大样本病例资料和长期随访观察进一步证实。
利益冲突 在课题研究和文章撰写过程中不存在利益冲突;经费支持没有影响文章观点和对研究数据客观结果的统计分析及其报道
伦理声明 研究方案经解放军总医院伦理委员会、绵阳市中心医院伦理委员会批准
作者贡献声明 所有作者均参与手术实施;黄俊琪、程佳佳:文章撰写、修改和数据整理分析;许猛、韩纲、贾金鹏、王威:临床数据收集和分析;王陶:临床数据整理;屠重棋:手术和假体设计,数字化模拟;毕文志:研究总体设计和指导