引用本文： 张志超, 胡文秀, 赵海平. 肝包膜下胆汁瘤1例报道并文献复习. 中国普外基础与临床杂志, 2014, 21(6): 761-763. doi: 10.7507/1007-9424.20140181 复制
肝包膜下胆汁瘤（hepatic subcapsular biloma，HSB）是一种罕见的胆管术后并发症，首先由Cervantes等[1]于1994年报道。其多发生于腹腔镜胆囊切除术后，其他手术少见。近20年来，随着肝胆外科手术的广泛开展，医源性胆管损伤不断增加，其发生率有逐年上升的趋势[2-3]。HSB作为一种罕见的胆管术后并发症，其发生率也有逐年增加的趋势。因此，该并发症引起了胆道外科学者们的关注。笔者所在医院于2013年8月5日收治了1例HSB患者，现回顾性分析其临床资料并文献复习。
1 临床资料
1.1 病例资料
患者，女，50岁，因“胆囊切除术后右上腹部不适2个月”入院。患者在当地医院行开腹胆囊切除术后，于第3天自觉右上腹憋胀不适，术后第7天憋胀逐渐加重，出现进食后腹胀、恶心、咳嗽及气短，无胸闷、发热和皮肤巩膜黄染。2个月后自觉右上腹部憋胀严重，遂来笔者所在医院就诊。查体：右上腹饱满，肝缘位于肋下约5 cm，表面凹凸不平，有压痛和肝区叩击痛，肺肝界上移，余无特殊。腹部超声检查：胆囊切除术后、肝右叶有一巨大囊性肿物（20 cm×24 cm大），胆总管轻度扩张。腹部CT检查：肝右叶有一巨大囊肿，19 cm×12 cm大（图 1）。腹部磁共振胆道水成像（MRCP）检查：肝右叶有一巨大囊肿，20 cm×12 cm×25 cm大（图 2）。遂行剖腹探查术，术中见腹腔内肝下肿物周围广泛粘连、边界不清；穿刺见胆汁样液，引流出约3 000 mL黄色液体，并见大量沉积的胆泥。反复冲洗囊腔后，用无水乙醇擦拭囊内壁，再用碘伏冲洗囊腔，切取部分囊壁送病理学检查，囊腔内放置双套管引流。术后病理学检查结果：（肝右叶）送检标本为纤维组织囊壁，未见被覆上皮，囊壁可见大量胆色素沉积。患者术后给予常规补液对症治疗。术后引流管通畅，术后第3天引流管无明显引流液，逐渐退管。于术后7 d复查腹部CT，结果示腹腔引流术后、少量腹水（图 3），遂拔除引流管。患者术后无并发症发生，痊愈出院后3个月复查腹部CT，未见明显异常。
图1
腹部CT检查结果示肝右叶有一巨大囊肿（黑箭） 图 2 术前MRCP检查示肝右叶有一巨大囊肿（黑箭）。2A：水平横断面；2B：矢状面 图 3 复查腹部CT检查示腹腔引流术后、内置有引流管双管（黑箭）
1.2 文献复习
计算机检索了PubMed和SinoMed数据库，检索时间均为1990年1月至2013年1月。中文检索词为“胆囊切除术”和“肝包膜下胆汁瘤”，英文检索词为“Cholecystectomy”和“Hepatic subcapsular biloma”。共检索出了10篇文献[1, 4-12]、11例HSB，加上本例共12例。
1.3 结果
本组12例患者中男2例，女10例；年龄28～86岁，平均55岁；术后早期出现阵发性上腹绞痛，后期腹痛以持续性胀痛为主，疼痛部位与HSB的发生部位相关，同时伴食欲减退、恶心及咳嗽，无高热、寒战、心悸、全腹痛等表现，排气和排便正常；术前诊断：胆总管结石/胆囊结石慢性胆囊炎4例，胆总管结石1例，胆囊结石2例，急性化脓性胆囊炎2例，不详3例；行腹腔镜胆囊切除术（LC） 7例，内窥镜逆行胰胆管造影（ERCP）1例，LC+腹腔镜胆管取石术1例，开腹胆囊切除术3例；发病至手术时间7～40 d，平均14.3 d；右肝9例，胆囊窝及右肝前叶膈顶部、胆囊窝及右肝后叶和左肝各1例；11例单发，1例左肝多发；HSB直径7.6～29.1 cm，平均15.7 cm （1例不详）；肝脏包膜下积液量800～3 000 mL，平均1 400 mL （1例不详）；液体吸收时间7～120 d，平均37 d。主要治疗方案为置管引流7例（包括手术开腹置管外引流2例），B超引导下反复穿刺抽吸4例，1例不详；亦有反复穿刺引流效果较差，行手术治疗者（2例）。
2 讨论
2.1 HSB的病因及发病机理
医源性胆管损伤是胆道外科常见而严重的手术并发症[13]，主要发生于胆管手术后，特别是LC术后。胆管损伤若发现不及时，处理不当，可导致多次手术或致残。胆囊手术操作受局部解剖变异、医生临床经验等因素的影响较大，因此医源性胆管损伤是外科医生行腹腔镜胆囊手术的最主要的并发症[13-14]。HSB是医源性胆管损伤中的特殊情况，伴随着医源性胆管损伤的发生而不断出现。
对HSB的发病原因，目前尚无统一意见。王毅等[15]认为其与异常迷走胆管损伤和反复电凝胆囊床引起组织液大量渗出有关。Cervantes等[1]、Ramachandran等[8]及胡志前等[5]认为，异常胆管易被误当成纤维粘连或条索而切断，导致肝包膜下积液。陈晚平等[6]则认为，胆囊切除术后胆管系统压力升高，导致HSB发生。胆囊切除术或其他胆管相关有创操作可直接或间接引起反应性（源于腹腔神经丛）胆管下端括约肌痉挛或水肿，导致一过性排空滞缓或胆管系统压力增高，一般1～2周左右消退[16]。Braithwaite等[11]否认了Cervantes [1]等的观点，他认为可能与胆管系统的反压力有关：胆囊切除操作时，组织水肿导致暂时性胆总管梗阻，在末梢胆管形成较大压力；当超过毛细胆管的耐受范围时，则会发生破裂和穿孔，从而导致包膜下胆汁的积聚。因此，HSB的实际发生率可能比报道的要高，但其更多表现为一种亚临床状态，在出现症状以前，已经自行吸收。另外，丁雪梅等[12] 认为HSB可能的机理是：胆管术后十二指肠乳头括约肌功能失调，引起胆管压力升高，而当胆管高压的持续时间和压力峰值达到一定程度时，最为薄弱的外周毛细胆管破裂，形成HSB[17]。Dupas等[10]在1988年报道的1例因ERCP导致HSB的个案可为此观点作证。此外，胆总管结石所致的胆管梗阻、肝动脉栓塞等可导致肝或肝包膜下的胆汁瘤[18]。
综合上述，HSB的发生有多种原因：①术中对细小胆管结扎不完全或忽视了细小的胆管损伤，如异常迷走胆管损伤或细小胆管烧灼后暂时封闭，在胆管系统反压力的作用下，毛细胆管破裂或暂时封闭的胆管重新开放，胆汁缓慢渗出，积聚在肝包膜下形成大量积液。手术可使肝包膜水肿疏松而更易于发生胆汁积聚。②术中误扎主要胆管、结石或炎症导致主要胆管狭窄梗阻、胆管有创操作使主要胆管持续高压力，导致远端漏胆而形成胆汁瘤，甚至成为HSB。③胆管的供血动脉闭塞或药物刺激等因素造成局部胆管上皮细胞的缺血坏死，在胆管系统高压力的情况下，胆汁突破胆管的薄弱部分进入肝实质，如果被肝包膜包裹则形成HSB。已知的HSB几乎全部与胆囊切除手术相关，所以术中操作仔细、电凝胆囊床适度合理，可减少HSB发生。
2.2 HSB的临床诊断
对于胆道系统术后3～5 d出现难以解释的右上腹胀痛不适[19]的患者，应常规开展B超复查，对HSB的早期发现应有帮助。此时，可结合胆道手术史、腹部包块及影像学检查结果作出诊断。因此，HSB的诊断首选影像学检查，经B超引导下穿刺可确诊。影像学检查包括：①超声检查：其是最佳的无创诊断方法，经B超引导下穿刺抽液可以确诊HSB。②增强CT扫描检查：其分辨率高、不受气体干扰。③MRI检查：其诊断的灵敏度和特异度均较高，根据病变局部含胆汁（液体）的信号特点，其形态和分布易与其他疾病相鉴别，且MRI胆管成像可显示囊腔与邻近胆管的关系。
2.3 HSB的治疗
目前较统一的意见是保守治疗的同时在B超引导下经皮反复穿刺抽吸，该方法在HSB形成初期的效果较好。对于疗效不佳者，可放置引流管引流，引流管要置于囊腔底部并保持通畅。陈晚平等[6]对HSB病例行单纯保守治疗4个月后，患者顺利康复，可见保守治疗亦为一种可行的方法，且无发生逆行性感染和胆汁性腹膜炎的风险。该保守治疗方案为基层医院治疗HSB提供了有价值的参考。大部分患者可通过保守治疗好转或治愈。若引流量未逐渐减少或发生引流不畅，应尽早行手术治疗。手术治疗方案有瘤体切开冲洗、外引流术等。手术指征为经皮穿刺置管引流无效者，瘤壁增厚、瘤腔内胆汁浓缩或合并腔内化脓感染者，瘤腔与胆管系统有异常通道或瘤腔持续增大者等。
综上所述，目前已知HSB的发生原因均为胆管手术，属于医源性胆管损伤所致疾病，其发生率极低，穿刺置管引流的效果良好，但发生原因尚未明确，需进一步研究。我们应重视并采取相应措施预防HSB的形成，应提倡早发现、早治疗的原则，在发现后尽早选择适当的治疗方案。随着肝胆外科的不断开展，医源性胆管损伤的不断增加，HSB的发生不断增加。HSB作为罕见的胆管损伤并发症，对其进行研究不仅能为该病的诊治提供更好的方案，还能加深我们对胆管系统手术并发症的认识[19]。
肝包膜下胆汁瘤（hepatic subcapsular biloma，HSB）是一种罕见的胆管术后并发症，首先由Cervantes等[1]于1994年报道。其多发生于腹腔镜胆囊切除术后，其他手术少见。近20年来，随着肝胆外科手术的广泛开展，医源性胆管损伤不断增加，其发生率有逐年上升的趋势[2-3]。HSB作为一种罕见的胆管术后并发症，其发生率也有逐年增加的趋势。因此，该并发症引起了胆道外科学者们的关注。笔者所在医院于2013年8月5日收治了1例HSB患者，现回顾性分析其临床资料并文献复习。
1 临床资料
1.1 病例资料
患者，女，50岁，因“胆囊切除术后右上腹部不适2个月”入院。患者在当地医院行开腹胆囊切除术后，于第3天自觉右上腹憋胀不适，术后第7天憋胀逐渐加重，出现进食后腹胀、恶心、咳嗽及气短，无胸闷、发热和皮肤巩膜黄染。2个月后自觉右上腹部憋胀严重，遂来笔者所在医院就诊。查体：右上腹饱满，肝缘位于肋下约5 cm，表面凹凸不平，有压痛和肝区叩击痛，肺肝界上移，余无特殊。腹部超声检查：胆囊切除术后、肝右叶有一巨大囊性肿物（20 cm×24 cm大），胆总管轻度扩张。腹部CT检查：肝右叶有一巨大囊肿，19 cm×12 cm大（图 1）。腹部磁共振胆道水成像（MRCP）检查：肝右叶有一巨大囊肿，20 cm×12 cm×25 cm大（图 2）。遂行剖腹探查术，术中见腹腔内肝下肿物周围广泛粘连、边界不清；穿刺见胆汁样液，引流出约3 000 mL黄色液体，并见大量沉积的胆泥。反复冲洗囊腔后，用无水乙醇擦拭囊内壁，再用碘伏冲洗囊腔，切取部分囊壁送病理学检查，囊腔内放置双套管引流。术后病理学检查结果：（肝右叶）送检标本为纤维组织囊壁，未见被覆上皮，囊壁可见大量胆色素沉积。患者术后给予常规补液对症治疗。术后引流管通畅，术后第3天引流管无明显引流液，逐渐退管。于术后7 d复查腹部CT，结果示腹腔引流术后、少量腹水（图 3），遂拔除引流管。患者术后无并发症发生，痊愈出院后3个月复查腹部CT，未见明显异常。
图1
腹部CT检查结果示肝右叶有一巨大囊肿（黑箭） 图 2 术前MRCP检查示肝右叶有一巨大囊肿（黑箭）。2A：水平横断面；2B：矢状面 图 3 复查腹部CT检查示腹腔引流术后、内置有引流管双管（黑箭）
1.2 文献复习
计算机检索了PubMed和SinoMed数据库，检索时间均为1990年1月至2013年1月。中文检索词为“胆囊切除术”和“肝包膜下胆汁瘤”，英文检索词为“Cholecystectomy”和“Hepatic subcapsular biloma”。共检索出了10篇文献[1, 4-12]、11例HSB，加上本例共12例。
1.3 结果
本组12例患者中男2例，女10例；年龄28～86岁，平均55岁；术后早期出现阵发性上腹绞痛，后期腹痛以持续性胀痛为主，疼痛部位与HSB的发生部位相关，同时伴食欲减退、恶心及咳嗽，无高热、寒战、心悸、全腹痛等表现，排气和排便正常；术前诊断：胆总管结石/胆囊结石慢性胆囊炎4例，胆总管结石1例，胆囊结石2例，急性化脓性胆囊炎2例，不详3例；行腹腔镜胆囊切除术（LC） 7例，内窥镜逆行胰胆管造影（ERCP）1例，LC+腹腔镜胆管取石术1例，开腹胆囊切除术3例；发病至手术时间7～40 d，平均14.3 d；右肝9例，胆囊窝及右肝前叶膈顶部、胆囊窝及右肝后叶和左肝各1例；11例单发，1例左肝多发；HSB直径7.6～29.1 cm，平均15.7 cm （1例不详）；肝脏包膜下积液量800～3 000 mL，平均1 400 mL （1例不详）；液体吸收时间7～120 d，平均37 d。主要治疗方案为置管引流7例（包括手术开腹置管外引流2例），B超引导下反复穿刺抽吸4例，1例不详；亦有反复穿刺引流效果较差，行手术治疗者（2例）。
2 讨论
2.1 HSB的病因及发病机理
医源性胆管损伤是胆道外科常见而严重的手术并发症[13]，主要发生于胆管手术后，特别是LC术后。胆管损伤若发现不及时，处理不当，可导致多次手术或致残。胆囊手术操作受局部解剖变异、医生临床经验等因素的影响较大，因此医源性胆管损伤是外科医生行腹腔镜胆囊手术的最主要的并发症[13-14]。HSB是医源性胆管损伤中的特殊情况，伴随着医源性胆管损伤的发生而不断出现。
对HSB的发病原因，目前尚无统一意见。王毅等[15]认为其与异常迷走胆管损伤和反复电凝胆囊床引起组织液大量渗出有关。Cervantes等[1]、Ramachandran等[8]及胡志前等[5]认为，异常胆管易被误当成纤维粘连或条索而切断，导致肝包膜下积液。陈晚平等[6]则认为，胆囊切除术后胆管系统压力升高，导致HSB发生。胆囊切除术或其他胆管相关有创操作可直接或间接引起反应性（源于腹腔神经丛）胆管下端括约肌痉挛或水肿，导致一过性排空滞缓或胆管系统压力增高，一般1～2周左右消退[16]。Braithwaite等[11]否认了Cervantes [1]等的观点，他认为可能与胆管系统的反压力有关：胆囊切除操作时，组织水肿导致暂时性胆总管梗阻，在末梢胆管形成较大压力；当超过毛细胆管的耐受范围时，则会发生破裂和穿孔，从而导致包膜下胆汁的积聚。因此，HSB的实际发生率可能比报道的要高，但其更多表现为一种亚临床状态，在出现症状以前，已经自行吸收。另外，丁雪梅等[12] 认为HSB可能的机理是：胆管术后十二指肠乳头括约肌功能失调，引起胆管压力升高，而当胆管高压的持续时间和压力峰值达到一定程度时，最为薄弱的外周毛细胆管破裂，形成HSB[17]。Dupas等[10]在1988年报道的1例因ERCP导致HSB的个案可为此观点作证。此外，胆总管结石所致的胆管梗阻、肝动脉栓塞等可导致肝或肝包膜下的胆汁瘤[18]。
综合上述，HSB的发生有多种原因：①术中对细小胆管结扎不完全或忽视了细小的胆管损伤，如异常迷走胆管损伤或细小胆管烧灼后暂时封闭，在胆管系统反压力的作用下，毛细胆管破裂或暂时封闭的胆管重新开放，胆汁缓慢渗出，积聚在肝包膜下形成大量积液。手术可使肝包膜水肿疏松而更易于发生胆汁积聚。②术中误扎主要胆管、结石或炎症导致主要胆管狭窄梗阻、胆管有创操作使主要胆管持续高压力，导致远端漏胆而形成胆汁瘤，甚至成为HSB。③胆管的供血动脉闭塞或药物刺激等因素造成局部胆管上皮细胞的缺血坏死，在胆管系统高压力的情况下，胆汁突破胆管的薄弱部分进入肝实质，如果被肝包膜包裹则形成HSB。已知的HSB几乎全部与胆囊切除手术相关，所以术中操作仔细、电凝胆囊床适度合理，可减少HSB发生。
2.2 HSB的临床诊断
对于胆道系统术后3～5 d出现难以解释的右上腹胀痛不适[19]的患者，应常规开展B超复查，对HSB的早期发现应有帮助。此时，可结合胆道手术史、腹部包块及影像学检查结果作出诊断。因此，HSB的诊断首选影像学检查，经B超引导下穿刺可确诊。影像学检查包括：①超声检查：其是最佳的无创诊断方法，经B超引导下穿刺抽液可以确诊HSB。②增强CT扫描检查：其分辨率高、不受气体干扰。③MRI检查：其诊断的灵敏度和特异度均较高，根据病变局部含胆汁（液体）的信号特点，其形态和分布易与其他疾病相鉴别，且MRI胆管成像可显示囊腔与邻近胆管的关系。
2.3 HSB的治疗
目前较统一的意见是保守治疗的同时在B超引导下经皮反复穿刺抽吸，该方法在HSB形成初期的效果较好。对于疗效不佳者，可放置引流管引流，引流管要置于囊腔底部并保持通畅。陈晚平等[6]对HSB病例行单纯保守治疗4个月后，患者顺利康复，可见保守治疗亦为一种可行的方法，且无发生逆行性感染和胆汁性腹膜炎的风险。该保守治疗方案为基层医院治疗HSB提供了有价值的参考。大部分患者可通过保守治疗好转或治愈。若引流量未逐渐减少或发生引流不畅，应尽早行手术治疗。手术治疗方案有瘤体切开冲洗、外引流术等。手术指征为经皮穿刺置管引流无效者，瘤壁增厚、瘤腔内胆汁浓缩或合并腔内化脓感染者，瘤腔与胆管系统有异常通道或瘤腔持续增大者等。
综上所述，目前已知HSB的发生原因均为胆管手术，属于医源性胆管损伤所致疾病，其发生率极低，穿刺置管引流的效果良好，但发生原因尚未明确，需进一步研究。我们应重视并采取相应措施预防HSB的形成，应提倡早发现、早治疗的原则，在发现后尽早选择适当的治疗方案。随着肝胆外科的不断开展，医源性胆管损伤的不断增加，HSB的发生不断增加。HSB作为罕见的胆管损伤并发症，对其进行研究不仅能为该病的诊治提供更好的方案，还能加深我们对胆管系统手术并发症的认识[19]。
