引用本文： 罗一青, 王志鑫, 邵军, 王虎, 路越晴, 李衍飞, 王东旭, 廖梦娇, 周虎, 张灵强, 樊海宁. 我国肝外包虫病例的回顾性分析. 中国普外基础与临床杂志, 2016, 23(5): 539-543. doi: 10.7507/1007-9424.20160145 复制
包虫病又称棘球蚴病，是一种常见的严重危害人体健康的人畜共患寄生虫病，主要寄生在肝脏、肺部，约占总病例的90%左右，也可以寄生在其他脏器如脑、心脏、肾脏、眼眶、骨髓腔等，约占10% [1]。本研究通过回顾性分析2000年1月至2015年12月期间国内肝外包虫相关文献内容，对我国肝外包虫病的诊治现状进行回顾性分析，以期为肝外包虫病诊治提供参考和指导。
1 资料与方法
1.1 资料收集
分别以“肝外包虫病”、“骨包虫病”、“脑包虫病”、“肺包虫病”、“肌肉、心包、心肌、脾、肾等包虫病”为关键词，在中国知网（CNKI）和万方数据库中检索出2000年1月至2015年12月期间中国（除外港澳台地区）学者公开发表的相关文献。对文献中符合“肝外包虫病”诊断的文献进行筛选，去除其中无关文献、内部刊物文献、综述性文献，进一步筛选去除缺乏重要临床数据者。鉴于同中心多次发表的病例报告，资料统计时剔除重复报告病例，同一时期报告者以最多例数为准，例数相同者以近期发表为准。
1.2 数据统计分析
采用统一的数据提取表格提取文献数据。具体数据项目为：文献相关数据、患者一般特征、临床表现、实验室检查和治疗预后。利用EXCEL软件建立数据库并进行分析，计数资料以百分率表示。
2 结果
2.1 肝外包虫病的地域分布情况
2000年1月至2015年12月期间各中心发表的肝外包虫病相关文献66篇[2-67]共884例肝外包虫病例，其中新疆（68.73%）、西藏（8.77%）、宁夏（6.75%）、青海（6.41%）、甘肃（5.62%）等地病例分布较多，其余各省分布较零散。见图 1。
图1
肝外包虫病地域分布情况
2.2 肝外包虫病资料的一般情况
在纳入研究的66篇文献中，骨包虫病21篇，肺包虫病8篇，脑包虫病9篇，肌肉包虫病2篇，心包包虫病5篇，心肌包虫病5篇，脾包虫病7篇，肾包虫病7篇，其他（膀胱、子宫直肠陷凹）2篇。
在36年间（1978～2014年）肝外包虫病共报道884例，其中男526例 （59.5%），女358例 （40.5%）；年龄3～76岁，病程0.5个月～10年；其中尤以肺包虫病540例（61.09%）最多，其余如骨包虫病88例（9.95%）、脑包虫病86例（9.73%）、脾包虫病76例（8.60%）等所占比例均在10%以下。见图 2。
图2
肝外包虫病分布部位情况
2.3 肝外包虫病常见症状
肝外包虫病的症状因分布的部位而各异，其中骨包虫病以局部胀痛（31.58%）、病理性骨折（21.05%）为主要表现；脑包虫病以头痛（26.13%）、呕吐（13.51%）、癫痫（11.71%）为主；肺包虫病主要以咳出粉皮样物（40.37%）、咳嗽（27.06%）、胸痛（11.01%）为主要症状；肾包虫病以肾区胀痛（52.46%）、腹部包块（39.34%）为主要特征；心包虫病以气短（21.98%）、胸痛（20.88%）症状为主；脾包虫主要以左腹肿块（26.67%）、肝大（19.17%）、上腹胀痛（18.33%）为主要表现。见表 1。
表1
肝外包虫病主要症状情况
2.4 肝外包虫病的诊断方法
肝外包虫病的主要诊断依据包括X线（30.77%）、B超（7.47%）、CT（17.43%）、MRI（1.59%）、静脉肾盂造影、静脉尿路造影、心电图、实验室检查（36.31%）、病理检查，其中影像学检查和实验室检查比例较大，其他检查相对较少，见图 3。进一步分析比较，影像学检查包括X线、B超、CT、MR、静脉肾盂造影、静脉尿路造影、心电图；非影像学检查包括实验室检查、病理检查，其中影像检查1项（34.00%）、影像检查2项（11.64%）、影像检查3项（4.90%）、非影像检查1项（41.48%）、非影像检查2项（7.98%），见图 4。
图3
肝外包虫病影像学检查情况
图4
肝外包虫病综合检查指标情况
2.5 治疗及预后情况
在纳入本研究的884例患者中，有治疗相关资料者为639例（83.53%）接受根治性手术，9例（1.18%）接受姑息性手术治疗。具有预后资料者来自20家中心的资料，共348例患者，其中治愈60例，复发29例，再次手术15例，死亡4例，剩余病例预后资料不详。
3 讨论
包虫病是世界卫生组织认定的全球十种经济负担最重的疾病之一。我国目前是包虫病流行最为严重的国家，发病居全球之首。流行病学调查结果显示，包虫病主要分布于新疆、青海、西藏、宁夏、甘肃、四川、内蒙古等省区的牧区或半农半牧区，严重危害相应地区居民的身体健康和生命安全[1, 61, 68]。
本研究搜集2000年1月至2015年12月期间国内学者发表的关于肝外包虫病的相关文献并进行回顾性分析。本研究共搜集到66篇共884例肝外包虫病相关文献，主要分布于新疆、西藏、宁夏、青海、甘肃，其中新疆所占比例高达68.73%，西藏、宁夏、青海、甘肃均占5%～10%，其余地区所占比例均较低，与整体包虫病分布基本一致。提示国内肝内外包虫地域分布一致，防治工作可同步开展。
目前认为，包虫虫卵主要经消化道传染，被人或羊等其他中间宿主吞食后经胃而入十二指肠，之后幼虫穿过肠壁进入血循环，随血流转移至局部形成病灶。大部分随门静脉入肝，被阻于肝脏形成包虫病灶（棘球蚴），部分可逸出而至肺部或经肺而散布于全身各器官发育为其他部位包虫病灶，因此，包虫多发于肝和肺。然而，目前尚无严谨的研究证实这种推测。临床研究[1]结果发现，包虫绝大多数寄生于肝脏，尤其是泡型包虫，几乎全部原发于肝脏，其他脏器如脑、心脏、肾脏、眼眶、骨髓腔等仅占10%。而本研究通过对汇总的884例肝外包虫病例部位分析发现，其中肺包虫病540例（61.09%）、骨包虫病88例（9.95%）、脑包虫病86例（9.73%）、脾包虫病76例（8.60%），由此可见，肝外包虫主要分布于血供丰富的肺、脑、心脏（心肌、心包）、骨、脾脏、肾脏等器官，强烈提示其通过血行途径在宿主体内转移的可能。
包虫常用的检查手段包括：B超、X线、CT及MR。本研究中回顾性分析的884例患者中，其中完善B超者108例（7.47%），X线者445例（30.77%），CT及MR者分别为252例 （17.43%） 及23例 （1.59%）。在接受影像学检查的患者中，行1项检查者409例（67.27%），行2项者为140例（23.03%），完善其中3项者59例（9.70%）。通过上述分析不难发现，肝外包虫患者的诊断主要依靠影像学及免疫学检查，尤其是影像学检查。多数患者通过单一的影像学检查即可明确诊断，可能与肝外包虫症状较肝内包虫患者显著及影像特征显著有关。免疫学检查是包虫诊断及鉴别的重要手段，其中皮内试验、间接血凝试验和对流免疫电泳称包虫三项，其中酶联免疫吸附试验最常用，具有较高的敏感性和特异性[51]。本组患者中行免疫学检查者共525例，其中多为皮内试验，其余患者均未行免疫学检查，然而鉴于资料不全，我们仅能进行推测，其可能本组患者多数临床症状较为明显，且影像学多具有典型表现，而免疫学诊断在包虫早期及鉴别诊断中意义较大，故未行免疫学检测进行早期诊断及鉴别。
外科手术为包虫囊肿首选的治疗措施，而口服化疗药物则为主要的辅助治疗措施。本研究回顾性分析的884例患者尽管部位不同，但是有治疗相关资料的患者中，639例（83.53%）接受了根治性手术，9例（1.18%）接受姑息性手术治疗，恰好印证了外科手术在包虫病治疗中的主导地位。此外，具有预后资料的348例患者，仅29例复发，15例接受再次手术，死亡4例，说明手术不仅是首选，且仍是最有效的治疗选择。
综上所述，国内有文献报道的肝外包虫病的地域分布与肝内外包虫病整体的分布大致相同，其在病患的器官分布多在血供丰富部位，临床诊断以影像学及免疫学检查为主，手术为其治疗的最主要手段。
包虫病又称棘球蚴病，是一种常见的严重危害人体健康的人畜共患寄生虫病，主要寄生在肝脏、肺部，约占总病例的90%左右，也可以寄生在其他脏器如脑、心脏、肾脏、眼眶、骨髓腔等，约占10% [1]。本研究通过回顾性分析2000年1月至2015年12月期间国内肝外包虫相关文献内容，对我国肝外包虫病的诊治现状进行回顾性分析，以期为肝外包虫病诊治提供参考和指导。
1 资料与方法
1.1 资料收集
分别以“肝外包虫病”、“骨包虫病”、“脑包虫病”、“肺包虫病”、“肌肉、心包、心肌、脾、肾等包虫病”为关键词，在中国知网（CNKI）和万方数据库中检索出2000年1月至2015年12月期间中国（除外港澳台地区）学者公开发表的相关文献。对文献中符合“肝外包虫病”诊断的文献进行筛选，去除其中无关文献、内部刊物文献、综述性文献，进一步筛选去除缺乏重要临床数据者。鉴于同中心多次发表的病例报告，资料统计时剔除重复报告病例，同一时期报告者以最多例数为准，例数相同者以近期发表为准。
1.2 数据统计分析
采用统一的数据提取表格提取文献数据。具体数据项目为：文献相关数据、患者一般特征、临床表现、实验室检查和治疗预后。利用EXCEL软件建立数据库并进行分析，计数资料以百分率表示。
2 结果
2.1 肝外包虫病的地域分布情况
2000年1月至2015年12月期间各中心发表的肝外包虫病相关文献66篇[2-67]共884例肝外包虫病例，其中新疆（68.73%）、西藏（8.77%）、宁夏（6.75%）、青海（6.41%）、甘肃（5.62%）等地病例分布较多，其余各省分布较零散。见图 1。
图1
肝外包虫病地域分布情况
2.2 肝外包虫病资料的一般情况
在纳入研究的66篇文献中，骨包虫病21篇，肺包虫病8篇，脑包虫病9篇，肌肉包虫病2篇，心包包虫病5篇，心肌包虫病5篇，脾包虫病7篇，肾包虫病7篇，其他（膀胱、子宫直肠陷凹）2篇。
在36年间（1978～2014年）肝外包虫病共报道884例，其中男526例 （59.5%），女358例 （40.5%）；年龄3～76岁，病程0.5个月～10年；其中尤以肺包虫病540例（61.09%）最多，其余如骨包虫病88例（9.95%）、脑包虫病86例（9.73%）、脾包虫病76例（8.60%）等所占比例均在10%以下。见图 2。
图2
肝外包虫病分布部位情况
2.3 肝外包虫病常见症状
肝外包虫病的症状因分布的部位而各异，其中骨包虫病以局部胀痛（31.58%）、病理性骨折（21.05%）为主要表现；脑包虫病以头痛（26.13%）、呕吐（13.51%）、癫痫（11.71%）为主；肺包虫病主要以咳出粉皮样物（40.37%）、咳嗽（27.06%）、胸痛（11.01%）为主要症状；肾包虫病以肾区胀痛（52.46%）、腹部包块（39.34%）为主要特征；心包虫病以气短（21.98%）、胸痛（20.88%）症状为主；脾包虫主要以左腹肿块（26.67%）、肝大（19.17%）、上腹胀痛（18.33%）为主要表现。见表 1。
表1
肝外包虫病主要症状情况
2.4 肝外包虫病的诊断方法
肝外包虫病的主要诊断依据包括X线（30.77%）、B超（7.47%）、CT（17.43%）、MRI（1.59%）、静脉肾盂造影、静脉尿路造影、心电图、实验室检查（36.31%）、病理检查，其中影像学检查和实验室检查比例较大，其他检查相对较少，见图 3。进一步分析比较，影像学检查包括X线、B超、CT、MR、静脉肾盂造影、静脉尿路造影、心电图；非影像学检查包括实验室检查、病理检查，其中影像检查1项（34.00%）、影像检查2项（11.64%）、影像检查3项（4.90%）、非影像检查1项（41.48%）、非影像检查2项（7.98%），见图 4。
图3
肝外包虫病影像学检查情况
图4
肝外包虫病综合检查指标情况
2.5 治疗及预后情况
在纳入本研究的884例患者中，有治疗相关资料者为639例（83.53%）接受根治性手术，9例（1.18%）接受姑息性手术治疗。具有预后资料者来自20家中心的资料，共348例患者，其中治愈60例，复发29例，再次手术15例，死亡4例，剩余病例预后资料不详。
3 讨论
包虫病是世界卫生组织认定的全球十种经济负担最重的疾病之一。我国目前是包虫病流行最为严重的国家，发病居全球之首。流行病学调查结果显示，包虫病主要分布于新疆、青海、西藏、宁夏、甘肃、四川、内蒙古等省区的牧区或半农半牧区，严重危害相应地区居民的身体健康和生命安全[1, 61, 68]。
本研究搜集2000年1月至2015年12月期间国内学者发表的关于肝外包虫病的相关文献并进行回顾性分析。本研究共搜集到66篇共884例肝外包虫病相关文献，主要分布于新疆、西藏、宁夏、青海、甘肃，其中新疆所占比例高达68.73%，西藏、宁夏、青海、甘肃均占5%～10%，其余地区所占比例均较低，与整体包虫病分布基本一致。提示国内肝内外包虫地域分布一致，防治工作可同步开展。
目前认为，包虫虫卵主要经消化道传染，被人或羊等其他中间宿主吞食后经胃而入十二指肠，之后幼虫穿过肠壁进入血循环，随血流转移至局部形成病灶。大部分随门静脉入肝，被阻于肝脏形成包虫病灶（棘球蚴），部分可逸出而至肺部或经肺而散布于全身各器官发育为其他部位包虫病灶，因此，包虫多发于肝和肺。然而，目前尚无严谨的研究证实这种推测。临床研究[1]结果发现，包虫绝大多数寄生于肝脏，尤其是泡型包虫，几乎全部原发于肝脏，其他脏器如脑、心脏、肾脏、眼眶、骨髓腔等仅占10%。而本研究通过对汇总的884例肝外包虫病例部位分析发现，其中肺包虫病540例（61.09%）、骨包虫病88例（9.95%）、脑包虫病86例（9.73%）、脾包虫病76例（8.60%），由此可见，肝外包虫主要分布于血供丰富的肺、脑、心脏（心肌、心包）、骨、脾脏、肾脏等器官，强烈提示其通过血行途径在宿主体内转移的可能。
包虫常用的检查手段包括：B超、X线、CT及MR。本研究中回顾性分析的884例患者中，其中完善B超者108例（7.47%），X线者445例（30.77%），CT及MR者分别为252例 （17.43%） 及23例 （1.59%）。在接受影像学检查的患者中，行1项检查者409例（67.27%），行2项者为140例（23.03%），完善其中3项者59例（9.70%）。通过上述分析不难发现，肝外包虫患者的诊断主要依靠影像学及免疫学检查，尤其是影像学检查。多数患者通过单一的影像学检查即可明确诊断，可能与肝外包虫症状较肝内包虫患者显著及影像特征显著有关。免疫学检查是包虫诊断及鉴别的重要手段，其中皮内试验、间接血凝试验和对流免疫电泳称包虫三项，其中酶联免疫吸附试验最常用，具有较高的敏感性和特异性[51]。本组患者中行免疫学检查者共525例，其中多为皮内试验，其余患者均未行免疫学检查，然而鉴于资料不全，我们仅能进行推测，其可能本组患者多数临床症状较为明显，且影像学多具有典型表现，而免疫学诊断在包虫早期及鉴别诊断中意义较大，故未行免疫学检测进行早期诊断及鉴别。
外科手术为包虫囊肿首选的治疗措施，而口服化疗药物则为主要的辅助治疗措施。本研究回顾性分析的884例患者尽管部位不同，但是有治疗相关资料的患者中，639例（83.53%）接受了根治性手术，9例（1.18%）接受姑息性手术治疗，恰好印证了外科手术在包虫病治疗中的主导地位。此外，具有预后资料的348例患者，仅29例复发，15例接受再次手术，死亡4例，说明手术不仅是首选，且仍是最有效的治疗选择。
综上所述，国内有文献报道的肝外包虫病的地域分布与肝内外包虫病整体的分布大致相同，其在病患的器官分布多在血供丰富部位，临床诊断以影像学及免疫学检查为主，手术为其治疗的最主要手段。
