动静脉瘘分为先天性及后天性，后天性动静脉瘘的形成通常由医源性损伤、外伤、感染、肿瘤等因素造成[1]，也可继发于静脉疾病例如下肢深静脉血栓形成（deep venous thrombosis，DVT）、髂静脉压迫综合征（May-Thurner综合征）或深静脉血栓形成后综合征（post-thrombosis syndrome，PTS）[2-5]，但这类患者比较少见。DVT患者在进行抗凝及加压治疗后，后续仍出现严重的肢体肿胀、疼痛、皮肤改变的表现，并伴有肢体皮温升高，腹股沟处扪及震颤，应警惕PTS伴动静脉瘘的形成。笔者收治1例左下肢PTS伴动静脉瘘形成的患者，采用球囊扩张及支架植入以开通闭塞髂股静脉，效果较好，现报道如下。
1 病例资料
患者，女，69岁，因“发现髂外动静脉瘘5 d”入院。患者入院前10个月，无明显诱因出现左下肢肿胀，在当地医院诊治，彩超检查提示：左侧髂静脉、股总静脉、股浅静脉起始段及大隐静脉起始段血栓形成，给与抗凝及抬高患肢治疗后肿胀缓解，后继续口服抗凝药物治疗（具体情况不详），左下肢仍有肿胀，平卧休息及抬高患肢后好转。患者入院前1个月，自觉左下肢肿胀加重，以大腿为甚，伴皮温升高。既往无外伤史及手术史。查体：左下肢肿胀，以大腿为甚，左膝上下10 cm处的周径分别为63和40 cm，右膝上下10 cm处周径分别为43和34 cm，无浅表静脉曲张，无色素沉着，无溃疡形成，左下肢皮温较对侧稍高，左侧腹股沟处扪及震颤，左侧股动脉、腘动脉和足背动脉扪及明显搏动。患者入院后彩超检查提示：左侧髂外动脉及髂外静脉之间可见瘘口，远端髂外静脉及股总静脉频谱动脉化，考虑髂外动脉-髂外静脉瘘形成。下肢CT血管成像（computed tomography angiography，CTA）提示左侧髂静脉和股静脉于动脉相显影，髂动脉与髂静脉交通，髂静脉周围见大量侧支循环形成（图1a），盆腔未见肿瘤及肿大淋巴结。
图1
示患者术前CTA、术中影像及术后CTA检查结果
a：术前下肢CTA提示左侧髂静脉和股静脉于动脉相显影，髂动脉与髂静脉交通，髂静脉周围见大量侧支循环形成；b：术中经髂动脉造影时见髂股静脉显影（黑箭）； c：术中经腘静脉造影提示股静脉近端及髂静脉闭塞，周围大量侧支循环形成；d：于患者左侧髂总静脉、髂外静脉及股总静脉近端植入支架后，髂股静脉通畅，周围侧支循环消失；e：经翻山鞘造影，髂动脉-髂静脉交通血流消失；f：术后6周复查下肢CTA，见支架形态好，未见移位，动静脉瘘消失
治疗方法：患者取仰卧位，利多卡因局部麻醉后，以Seldinger法穿刺右侧股动脉，导入翻山鞘至左侧髂外动脉造影，可见髂外动脉与髂外静脉动静脉瘘形成，髂静脉，股静脉显影（图1b）。穿刺患者左侧腘静脉，导入5F血管鞘后造影，可见左侧股静脉近端及髂静脉闭塞，血液经盆腔粗大侧支进入右侧髂静脉，最终汇入下腔静脉（图1c）。术中诊断为深静脉血栓形成后髂静脉闭塞伴动静脉内瘘形成（PTIVO）。260 cm泥鳅导丝配合单弯导管通过髂股静脉闭塞段进入下腔静脉后，分别用6 mm×60 mm、10 mm×60 mm及12 mm×60 mm球囊导管（Powerflex PRO，Cordis Corp）逐级进行球囊扩张，并植入12 mm×100 mm及12 mm×80 mm裸支架（Venovo，Bard Medical）各1枚。植入支架后经腘静脉血管鞘造影提示，髂股静脉通畅，支架形态好，支架进入下腔静脉约1 cm左右，侧支循环基本消失（图1d）。经翻山鞘再次对髂股动脉造影，可见动静脉瘘基本消失（图1e）。术后给与患者口服利伐沙班20 mg、1次/d抗凝治疗。结果：术后患者左下肢肿胀及疼痛明显减轻，皮温较对侧相似，腹股沟处未扪及震颤，未闻及血管杂音，5 d后左下肢膝上、下10 cm处周径分别为45 mm及39 mm。术后6周复查双下肢CTA，显示左侧髂股静脉支架通畅，支架形态好，未见移位，动静脉瘘基本消失（图1f）。出院后嘱患者长期穿弹力袜，继续口服利伐沙班抗凝治疗1年。术后长期结果有待进一步随访。
2 讨论
PTS 是DVT 的最常见并发症，据文献[6-7]报道，即使在标准抗凝情况下，2年内20%～50%的DVT患者会出现PTS，高达10%的患者会出现严重的症状。但是PTS患者合并动静脉瘘的发生较少见， Yuan等[8]报道，同期475例PTS患者发现24例获得性动静脉瘘，比率约为5.05%。继发于PTS的动静脉瘘形成机制仍不明确，但根据PTS的血流动力学特点，静脉高压和侧支循环的形成可能与动静脉瘘的形成相关。一方面，血栓形成后静脉的高压和血管的重塑会导致新生血管的形成[9-10]，另一方面，潜在存在的微动静脉网由于静脉高压和侧支循环的形成明显扩张，这两方面都可能造成局部动静脉瘘的形成。
对于PTS合并动静脉瘘形成的诊断主要依靠病史及相关辅助检查。患者通常有DVT病史。辅助检查包括超声及CTA。对于门诊患者，可先通过超声检查进行筛查，超声下可发现动静脉瘘的瘘管形成，瘘管内的高速湍流及静脉内的动脉化波形。入院后再进行CTA检查或动静脉造影来确诊。这类动静脉瘘在CTA上很难发现瘘口的具体位置，但大多数都发生在髂动脉-髂静脉之间。Yuan等[8]的报道中，24例继发于DVT的获得性动静脉瘘患者，瘘口位置均位于髂股动脉-髂股静脉之间，动静脉瘘呈“云雾状”改变。Hoshino等[11]报道的3例PTS合并动静脉瘘患者，CTA检查均出现了在动脉相时髂股静脉的增强。
由于本例患者有DVT病史，没有医源性损伤、外伤、肿瘤、感染等因素，故考虑系PTS导致的静脉高压引起了动静脉瘘的形成，在动静脉造影明确诊断以后，没有行经动脉进行弹簧圈的栓塞或是经动脉端使用覆膜支架，而是在静脉端通过球囊扩张及支架植入的方式先开通髂股静脉，解除患者静脉高压的状态，患者术中的即时影像及术后6周复查的CTA影像均提示该治疗方式取得了满意的效果。对于它的治疗，国内外报道的方式包括栓塞瘘口、动脉端覆膜支架植入、静脉端支架植入及外科手术下静脉旁路的建立[1-3,8]。由于它的主要病理机制是静脉高压的形成，且确定动静脉瘘口位置非常困难，栓塞瘘口或经动脉端植入覆膜支架是不必要的，也难以取得满意的效果,术后有非常高的复发率[8，12]。优先解除静脉高压会具有更好的临床效果。Hoshino等[11]报道的2例有症状的PTS合并动静脉瘘患者的治疗方式均是通过静脉支架的植入开通闭塞髂股静脉，术后患者肿胀明显缓解，溃疡逐渐愈合。Yuan等[8]的回顾性研究报道7例患者接受了髂静脉支架植入术，术后均取得了满意的效果，无复发。静脉支架在治疗髂静脉闭塞由于其安全性及有效性已被广为接受[14]，可作为有症状的PTS合并动静脉瘘患者的首选治疗方式。
重要声明
利益冲突声明： 在撰写本文期间，我郑重声明不存在任何利益冲突存在。
作者贡献声明： 刘云平负责临床资料收集及文章撰写；姚佐懿主要负责对文章中的复杂或者困难的问题给与重要指导。
伦理声明：本报道病例通过了成都市第五人民医院伦理委员会的审批，批文编号：伦审2020-029（科）-01。
动静脉瘘分为先天性及后天性，后天性动静脉瘘的形成通常由医源性损伤、外伤、感染、肿瘤等因素造成[1]，也可继发于静脉疾病例如下肢深静脉血栓形成（deep venous thrombosis，DVT）、髂静脉压迫综合征（May-Thurner综合征）或深静脉血栓形成后综合征（post-thrombosis syndrome，PTS）[2-5]，但这类患者比较少见。DVT患者在进行抗凝及加压治疗后，后续仍出现严重的肢体肿胀、疼痛、皮肤改变的表现，并伴有肢体皮温升高，腹股沟处扪及震颤，应警惕PTS伴动静脉瘘的形成。笔者收治1例左下肢PTS伴动静脉瘘形成的患者，采用球囊扩张及支架植入以开通闭塞髂股静脉，效果较好，现报道如下。
1 病例资料
患者，女，69岁，因“发现髂外动静脉瘘5 d”入院。患者入院前10个月，无明显诱因出现左下肢肿胀，在当地医院诊治，彩超检查提示：左侧髂静脉、股总静脉、股浅静脉起始段及大隐静脉起始段血栓形成，给与抗凝及抬高患肢治疗后肿胀缓解，后继续口服抗凝药物治疗（具体情况不详），左下肢仍有肿胀，平卧休息及抬高患肢后好转。患者入院前1个月，自觉左下肢肿胀加重，以大腿为甚，伴皮温升高。既往无外伤史及手术史。查体：左下肢肿胀，以大腿为甚，左膝上下10 cm处的周径分别为63和40 cm，右膝上下10 cm处周径分别为43和34 cm，无浅表静脉曲张，无色素沉着，无溃疡形成，左下肢皮温较对侧稍高，左侧腹股沟处扪及震颤，左侧股动脉、腘动脉和足背动脉扪及明显搏动。患者入院后彩超检查提示：左侧髂外动脉及髂外静脉之间可见瘘口，远端髂外静脉及股总静脉频谱动脉化，考虑髂外动脉-髂外静脉瘘形成。下肢CT血管成像（computed tomography angiography，CTA）提示左侧髂静脉和股静脉于动脉相显影，髂动脉与髂静脉交通，髂静脉周围见大量侧支循环形成（图1a），盆腔未见肿瘤及肿大淋巴结。
图1
示患者术前CTA、术中影像及术后CTA检查结果
a：术前下肢CTA提示左侧髂静脉和股静脉于动脉相显影，髂动脉与髂静脉交通，髂静脉周围见大量侧支循环形成；b：术中经髂动脉造影时见髂股静脉显影（黑箭）； c：术中经腘静脉造影提示股静脉近端及髂静脉闭塞，周围大量侧支循环形成；d：于患者左侧髂总静脉、髂外静脉及股总静脉近端植入支架后，髂股静脉通畅，周围侧支循环消失；e：经翻山鞘造影，髂动脉-髂静脉交通血流消失；f：术后6周复查下肢CTA，见支架形态好，未见移位，动静脉瘘消失
治疗方法：患者取仰卧位，利多卡因局部麻醉后，以Seldinger法穿刺右侧股动脉，导入翻山鞘至左侧髂外动脉造影，可见髂外动脉与髂外静脉动静脉瘘形成，髂静脉，股静脉显影（图1b）。穿刺患者左侧腘静脉，导入5F血管鞘后造影，可见左侧股静脉近端及髂静脉闭塞，血液经盆腔粗大侧支进入右侧髂静脉，最终汇入下腔静脉（图1c）。术中诊断为深静脉血栓形成后髂静脉闭塞伴动静脉内瘘形成（PTIVO）。260 cm泥鳅导丝配合单弯导管通过髂股静脉闭塞段进入下腔静脉后，分别用6 mm×60 mm、10 mm×60 mm及12 mm×60 mm球囊导管（Powerflex PRO，Cordis Corp）逐级进行球囊扩张，并植入12 mm×100 mm及12 mm×80 mm裸支架（Venovo，Bard Medical）各1枚。植入支架后经腘静脉血管鞘造影提示，髂股静脉通畅，支架形态好，支架进入下腔静脉约1 cm左右，侧支循环基本消失（图1d）。经翻山鞘再次对髂股动脉造影，可见动静脉瘘基本消失（图1e）。术后给与患者口服利伐沙班20 mg、1次/d抗凝治疗。结果：术后患者左下肢肿胀及疼痛明显减轻，皮温较对侧相似，腹股沟处未扪及震颤，未闻及血管杂音，5 d后左下肢膝上、下10 cm处周径分别为45 mm及39 mm。术后6周复查双下肢CTA，显示左侧髂股静脉支架通畅，支架形态好，未见移位，动静脉瘘基本消失（图1f）。出院后嘱患者长期穿弹力袜，继续口服利伐沙班抗凝治疗1年。术后长期结果有待进一步随访。
2 讨论
PTS 是DVT 的最常见并发症，据文献[6-7]报道，即使在标准抗凝情况下，2年内20%～50%的DVT患者会出现PTS，高达10%的患者会出现严重的症状。但是PTS患者合并动静脉瘘的发生较少见， Yuan等[8]报道，同期475例PTS患者发现24例获得性动静脉瘘，比率约为5.05%。继发于PTS的动静脉瘘形成机制仍不明确，但根据PTS的血流动力学特点，静脉高压和侧支循环的形成可能与动静脉瘘的形成相关。一方面，血栓形成后静脉的高压和血管的重塑会导致新生血管的形成[9-10]，另一方面，潜在存在的微动静脉网由于静脉高压和侧支循环的形成明显扩张，这两方面都可能造成局部动静脉瘘的形成。
对于PTS合并动静脉瘘形成的诊断主要依靠病史及相关辅助检查。患者通常有DVT病史。辅助检查包括超声及CTA。对于门诊患者，可先通过超声检查进行筛查，超声下可发现动静脉瘘的瘘管形成，瘘管内的高速湍流及静脉内的动脉化波形。入院后再进行CTA检查或动静脉造影来确诊。这类动静脉瘘在CTA上很难发现瘘口的具体位置，但大多数都发生在髂动脉-髂静脉之间。Yuan等[8]的报道中，24例继发于DVT的获得性动静脉瘘患者，瘘口位置均位于髂股动脉-髂股静脉之间，动静脉瘘呈“云雾状”改变。Hoshino等[11]报道的3例PTS合并动静脉瘘患者，CTA检查均出现了在动脉相时髂股静脉的增强。
由于本例患者有DVT病史，没有医源性损伤、外伤、肿瘤、感染等因素，故考虑系PTS导致的静脉高压引起了动静脉瘘的形成，在动静脉造影明确诊断以后，没有行经动脉进行弹簧圈的栓塞或是经动脉端使用覆膜支架，而是在静脉端通过球囊扩张及支架植入的方式先开通髂股静脉，解除患者静脉高压的状态，患者术中的即时影像及术后6周复查的CTA影像均提示该治疗方式取得了满意的效果。对于它的治疗，国内外报道的方式包括栓塞瘘口、动脉端覆膜支架植入、静脉端支架植入及外科手术下静脉旁路的建立[1-3,8]。由于它的主要病理机制是静脉高压的形成，且确定动静脉瘘口位置非常困难，栓塞瘘口或经动脉端植入覆膜支架是不必要的，也难以取得满意的效果,术后有非常高的复发率[8，12]。优先解除静脉高压会具有更好的临床效果。Hoshino等[11]报道的2例有症状的PTS合并动静脉瘘患者的治疗方式均是通过静脉支架的植入开通闭塞髂股静脉，术后患者肿胀明显缓解，溃疡逐渐愈合。Yuan等[8]的回顾性研究报道7例患者接受了髂静脉支架植入术，术后均取得了满意的效果，无复发。静脉支架在治疗髂静脉闭塞由于其安全性及有效性已被广为接受[14]，可作为有症状的PTS合并动静脉瘘患者的首选治疗方式。
重要声明
利益冲突声明： 在撰写本文期间，我郑重声明不存在任何利益冲突存在。
作者贡献声明： 刘云平负责临床资料收集及文章撰写；姚佐懿主要负责对文章中的复杂或者困难的问题给与重要指导。
伦理声明：本报道病例通过了成都市第五人民医院伦理委员会的审批，批文编号：伦审2020-029（科）-01。
